Brodien abskessi potilaalla, jolla on sirppisolujen vasoocclusive kriisi
Abstract
Sir Nicholas Brodie kuvasi Brodien abskessin ensimmäisen kerran vuonna 1832, ja se on paikallinen subakuutti tai krooninen luun infektio, joka esiintyy tyypillisesti pitkien luiden metafaaseissa lapsilla ja nuorilla. Diagnoosi voi osoittautua arvoitukselliseksi, koska systeemiseen sairauteen viittaavia kliinisiä oireita ei ole. Raportoimme erittäin mielenkiintoisen tapauksen, jossa Brodien abskessi naamioitui sirppisolusolusairautta sairastavan 20-vuotiaan naisen vasoocclusive-kriisiksi, ja tarkastelemme kirjallisuutta.
1. Johdanto
Brodien paise on harvinainen osteomyeliitin muoto. Siihen liittyy subakuutti tai krooninen luun infektio, johon kehittyy paikallinen paise, yleensä pitkien luiden metafyysiin. Sääriluu on yleisin kyseessä oleva luu, ja stafylococcus aureus on yleisin tunnistettu organismi. Diagnoosi tehdään yleensä radiologisen kuvantamisen avulla, koska systeemisen sairauden merkit tai oireet puuttuvat usein. Raportoimme Brodien abskessitapauksen potilaalla, jolla esiintyi luista kipua, jonka aluksi katsottiin johtuvan sirppisolun vasoocclusive-kriisistä.
2. Tapausselostus
20-vuotias naispotilas, jolla oli hemoglobiini-SS-sirppisolusairaus, oikean lonkan osteonekroosi, johon liittyi kroonista oikean lonkan kipua, ja astma, esiteltiin potilaalle valittaen kipua molemmissa reisissä viiden päivän ajan. Kipu alkoi luistelun jälkeen, mutta hän kiisti raajoihinsa kohdistuneet suorat vammat. Hän oli kuumeinen ja takykardinen, ja hänen leukosyyttimääränsä oli 25,3 × 109/l ja hemoglobiinipitoisuutensa 7,0 g/dl. Lonkissa ei ollut tunnusteluarkuutta molemmin puolin eikä nivelten tunnusteluarkuutta, mutta oikeassa reiden etuosassa todettiin epämääräinen turvotus, jonka potilas kertoi olevan krooninen.
Ensimmäinen diagnoosi oli sirppisolujen vasoocclusive-kipukriisi, johon liittyy systeeminen tulehdusreaktio-oireyhtymä, ja sepsiksen toteaminen aloitettiin. Hänelle aloitettiin kipulääkitys ja suonensisäinen nesteytys, ja hän sai myös yksinkertaisen verensiirron. Sairaalapäivänä (HD) 2 hänellä todettiin jatkuvaa kuumetta ja leukosytoosia, joten hänelle aloitettiin empiirisesti suonensisäinen Levofloksasiini. Tuolloin hänen vasemman reiden kipunsa näytti pahenevan, ja uudella alueella oli turvotusta ja lämpöä, mutta ei arkuutta. Vasemmasta lonkasta ja vasemmasta reidestä otettiin röntgenkuvat, joissa näkyi vasemman reisiluun proksimaalisen akselin heterogeeninen ulkonäkö, jota pidettiin todennäköisesti sirppisoluisen osteodystrofian, infarktin tai infektion sekundaarisena syynä.
Potilaan sisäänotossa otetuissa veriviljelyissä ei ollut havaittu kasvua, ja virtsaviljelyt olivat negatiivisia. Hänen rintakehän röntgenkuvassaan ei ollut viitteitä keuhkokuumeesta. Kliinisesti hänen tilansa ei kuitenkaan näyttänyt paranevan, sillä hänellä oli jatkuvaa pyreksiaa ja leukosytoosia. Hänen C-reaktiivisen proteiinin pitoisuutensa oli koholla (7,8 mg/dl), minkä vuoksi hänen levofloksasiiniannostaan nostettiin ja siihen lisättiin vankomysiiniä. Osteomyeliittiepäilyn lisääntymisen vuoksi tehtiin vasemman alaraajan magneettikuvaus. Siinä todettiin kaksi paikallista nestekertymää: ensimmäinen oli vasemman reiden etuosassa, nelipäisessä reisilihaksessa, kooltaan noin 1,8 × 2,0 × 4,0 cm. Toinen alue sijaitsi vasemman reiden proksimaalisessa osassa lateraalisesti nelipäisen reisilihaksen ja ihonalaisen kudoksen välissä, ja sen mitat olivat noin 2,8 × 3,0 × 10,0 cm. Näiden alueiden signaalin voimakkuus oli alhainen T1-painotteisessa kuvantamisessa ja korkea signaalin voimakkuus nesteherkissä sekvensseissä. Vasemmassa proksimaalisessa reisiluussa todettiin paise, ja paiseesta ulottui luun sisällä olevaan lihakseen ja ihonalaiskudokseen vievä viemäri (kuva 1). Radiologiset löydökset vastasivat Brodien absessia.
(a)
(b)
(a)
(b)
Ortopedian konsultaatiota pyydettiin, ja potilaalle tehtiin sittemmin leikkaussalissa vasemman reiden paiseiden viilto ja kuivatus. Reiden lihaksista löytyi suuri määrä märkää, joka ulottui luuhun asti. Luussa havaittiin myös kaksi vikaa, joista mätä näytti purkautuvan. Alue puhdistettiin ja huuhdottiin, Jackson Prattin dreeni jätettiin paikalleen ja haava suljettiin. Antibioottihoitoon lisättiin klindamysiini. Leukosytoosi alkoi vähitellen laskea leikkauksen jälkeen, ja potilaasta tuli kuumeeton. Hänelle aloitettiin fysioterapia varhaista mobilisointia varten, jonka hän sieti hyvin. Viilto- ja kuivatusleikkauksen aikana otetuissa haavaviljelmissä ei havaittu organismien kasvua. Leikkauksen jälkeisenä päivänä (POD) 3 dreeni poistettiin.
Hänen leikkauksen jälkeistä kulkuaan vaikeutti sittemmin jatkuva kuume, joka alkoi POD 4. Korkean herkkyyden C-reaktiivinen proteiini (hs-CRP) otettiin, ja sen todettiin olevan merkittävästi koholla, 101,54 mg/l (normaali < 0,5 mg/l). Molempien alaraajojen TT-kuvauksessa todettiin reiden etuosan paiseet, jotka koskivat useita lihasryhmiä molemmissa alaraajoissa. Hänen antibioottinsa vaihdettiin imipeneemiin. Hänet vietiin takaisin leikkaussaliin, jossa hänelle tehtiin vasemman ja oikean reiden paiseiden viilto ja tyhjennys. Oikean reiden etupuolen pehmytkudoksesta löytyi runsaasti märkäistä ainetta, joka oli yhteydessä proksimaalisessa reisiluussa olevaan reikään. Vasemman reiden tutkimuksessa havaittiin pieniä määriä märkää ja hematooma reisiluun ympärillä sekä aiemmin havaitut puutokset luussa. Oikeaan ja vasempaan reiteen jätettiin Jackson Pratt -dreenit. Haavaviljelyt olivat jälleen negatiivisia, eikä gramvärjäyksessä havaittu mitään organismeja.
Valitettavasti kuumeen nousu jatkui ja leukosytoosi jatkui. Toistetut veriviljelyt, virtsaviljely ja rintakehän röntgenkuva olivat negatiivisia. Alaraajojen uusintatutkimus tehtiin, ja siinä todettiin jäännöspaise vasemman reiden iliopsoas-lihaksessa ja vastus lateralis -lihaksessa sekä oikeassa reidessä. Antibiootit vaihdettiin vankomysiiniin ja levofloksasiiniin, mutta myöhemmin ne vaihdettiin linezolidiin ja piperasilliini-tatsobaktaamiin. Jäljelle jääneet kahdenväliset reisipaiseet tyhjennettiin perkutaanisesti ultraääniohjatusti: Oikean reiden kolme abskessia tunnistettiin ja noin 4,5 ml märkivää nestettä poistettiin; vasemman reiden nestekeräyksestä imettiin noin 4,0 ml nestettä. Toimenpiteen jälkeisessä tietokonetomografiassa näkyi minimaalinen määrä jäljellä olevaa absessinestettä. Jackson Prattin dreenit pidettiin paikoillaan, ja ne poistivat edelleen kohtalaisia määriä serosangiinista nestettä.
Kolme päivää perkutaanisen dreenin poiston jälkeen potilas pysyi kuumeettomana, ja hänen leukosyyttiarvonsa olivat jatkuvasti laskusuunnassa. Hänelle tehtiin alaraajojen uusintatutkimus, jossa todettiin aiempiin tutkimuksiin verrattuna vähentynyt nestekertymä ja pehmytkudosturvotus reisissä, sirppisolujen osteodystrofiaan sopivat luumuutokset ja krooninen osteomyeliitti. Hänet kotiutettiin pitkäaikaiseen akuuttisairaalaan, jotta hän voisi jatkaa suonensisäistä antibioottihoitoa vankomysiinillä ja piperasilliini-tatsobaktaamilla vähintään 6 viikon ajan. Hän kävi infektiopoliklinikalla seurantakäynnillä 3 viikkoa myöhemmin, ja hänen todettiin voivan hyvin, eikä hänellä ollut kuumejaksoja ja kipu oli vähentynyt merkittävästi. Toistuva hs-CRP-arvo oli huomattavasti alhaisempi, 33,75 mg/l. Hän jatkoi antibioottien käyttöä ehdotetun hoitojakson ajan.
3. Keskustelu
Brodien abskessi voidaan määritellä luun sisällä olevaksi rajalliseksi abskessiksi, jota ympäröi tiheän luun skleroottinen reunus . Se on harvinainen subakuutin osteomyeliitin muoto, jonka Sir Benjamin Brodie kuvasi ensimmäisen kerran vuonna 1832. Hän oli tunnistanut 8 sääriluun osteomyeliittitapausta, joissa infektio oli hyvin rajattu, subakuutti tai krooninen (pikemminkin kuin akuutti) ja joissa ei ollut merkkejä systeemisestä sairaudesta tai kuumeesta . Paise paikallistuu yleensä pitkien luiden metafyysiin, vaikka joissakin tapauksissa on raportoitu myös diafyysistä osuutta. Diafyysisen osuuden uskotaan olevan yleisempi aikuisilla . Sääriluu on yleisimmin osallisena, mutta myös reisiluun, sääriluun, kyynärluun, säteen ja pohjeluun tapauksia on raportoitu. Brodien abskessit esiintyvät useimmiten lapsilla ja nuorilla, joiden keski-ikä on 19,5 vuotta, ja ne ovat hieman vallitsevia miehillä (miesten ja naisten suhde 3:2). Yleisimmin tunnistettu taudinaiheuttaja on staphylococcus aureus, mutta noin 25 prosentissa tapauksista ei tunnisteta mitään organismia. Kirjallisuudessa on raportoitu myös muita taudinaiheuttajia, kuten Pseudomonas aeruginosa, Klebsiella spp. ja Salmonella typhi .
Potilaat voivat tulla paikalle valittaen syvää kipua kyseisellä alueella, joka kestää viikkoja tai kuukausia ilman traumaa, ja ovat yleensä kuumeettomia. Laboratoriolöydöksiin kuuluu yleensä normaali valkosolujen määrä ja erotusarvo. Erytrosyyttien laskeutumisnopeus ja C-reaktiivisen proteiinin pitoisuudet voivat olla normaalit tai ne voivat olla koholla noin 50 prosentissa tapauksista, mikä viittaa aktiiviseen infektioon. Diagnoosi tehdään ensisijaisesti radiologisen kuvantamisen perusteella: tavallisissa röntgenkuvissa näkyy keskellä oleva luusioalue, jota ympäröi skleroottinen marginaali . Tietokonetomografiassa (CT) nähdään tavallisessa röntgenkuvassa havaitut piirteet, mutta siinä näkyvät paremmin poskionteloreitit ja eksentrisesti sijaitsevat sekvenssit, jotka auttavat infektion havaitsemisessa . Magneettikuvauksessa (MRI) nähdään tyypillisiä piirteitä, kuten voimakas reunan vahvistuminen, kaksoisviivan merkki ja penumbra-merkki, ja se paljastaa leesion hyvin rajatun luonteen verrattuna diffuusissa osteomyeliitissä havaittavaan laajempaan osallistumiseen . SPECT-CT on hybridikuvausmenetelmä, jota on käytetty myös Brodien abskessin diagnostiikassa . Siinä yhdistetään yksifotoniemissiotietokonetomografia (SPECT) ja tavanomainen tietokonetomografia, mikä mahdollistaa morfologisen ja toiminnallisen tiedon suoran yhdistämisen. Toiminnallisen kuvantamisen korrelaatio anatomisten tietojen kanssa lisää herkkyyttä ja spesifisyyttä infektioprosessin tai kasvaimen havaitsemisessa ja paikallistamisessa välttämällä vääriä positiivisia tuloksia ja epäselviä tuloksia, joita esiintyy skintigrafiassa . Brodien abskessi on radiologisesti kuvattu ”maantieteelliseksi, lyytiseksi leesioksi, jolla on kohtalaisen hyvin tai hyvin määritellyt reunat ja jossa ei ole pehmytkudosmassaa, matriksia, kortikaalista tuhoa tai luun laajentumista pitkissä luissa” . Leikkausnäytteen histopatologinen analyysi voi myös auttaa diagnoosin tekemisessä .
Brodien abskessin hoitoon kuuluu tyypillisesti kirurginen debridementti ja pitkäaikainen antibioottihoito, joka kestää yleensä noin kuusi viikkoa. Kirurgisen poiston on oltava perusteellinen, ja kaikki nekroottiset, elinkelvottomat luut ja kaikki infektoitunut granulaatiokudos on poistettava uudelleeninfektion estämiseksi . Debridementin avulla saadaan myös näytteitä, jotka auttavat tunnistamaan aiheuttavan taudinaiheuttajan. Antibioottien valintaa olisi ohjattava viljelytietojen perusteella, jos niitä on saatavilla. Luunsiirtoa olisi harkittava potilaille, joiden vauriot ovat yli 3 cm:n pituisia tai joilla ajatellaan olevan murtumariski.
Tapauksemme on ainutlaatuinen, koska potilaamme sairasti sirppisoluvaskulaarista verisuonitulehduskriisiä, joka saattoi selittää hänen kipunsa. Jotkut sirppisolusairautta sairastavat potilaat raportoivat myös kroonista, perustasolla hallittavissa olevaa kipua raajoissa, vaikka heillä ei olisikaan akuuttia kriisiä. Hänen reisikipunsa johtui aluksi vasoocclusive-kriisistä, ja Brodien paise diagnosoitiin vasta sen jälkeen, kun hänen alaraajojensa magneettikuvaus tehtiin jatkuvan kuumeen vuoksi. Tietojemme mukaan on raportoitu vain yksi aiempi tapaus Brodien paiseesta, joka oli naamioitunut sirppisolujen vasoocclusive-kriisiksi. Potilas diagnosoitiin SPECT-CT-kuvantamisen avulla ja hoidettiin kirurgisella poistolla ja iv-antibiooteilla . Brodien abskessi on siksi otettava huomioon erotusdiagnoosissa potilaan kohdalla, jolla on sirppisolusairaus ja jolla esiintyy vasoocclusive-kipukriisi.
4. Johtopäätökset
Brodien abskessi on harvinainen subakuutti osteomyeliitti, joka voi esiintyä rauhallisena, ilman kuumetta tai viitteitä systeemisestä infektiosta. Kliininen epäily on siksi tarpeen diagnoosin tekemiseksi. Diagnoosi tehdään yleensä radiologisen kuvantamisen avulla, ja tila hoidetaan kirurgisella poistolla ja antibiooteilla. Brodien paise tulisi ottaa huomioon subakuuttia luista kipua valittavan sirppisolupotilaan erotusdiagnostiikassa.
Interesseiden ristiriita
Tekijät ilmoittavat, että heillä ei ole eturistiriitoja, eivätkä he ole saaneet minkäänlaista palkkiota tämän artikkelin laatimisesta tai tutkimuksen suorittamisesta.