Pneumonie à Exophiala se présentant avec une toux productive d’expectorations noires
Abstract
Les espèces Exophiala sont des moisissures noires, semblables à des levures, qui peuvent causer des kystes sous-cutanés ainsi qu’une maladie disséminée. La pneumonie isolée due aux espèces Exophiala est extrêmement rare. Nous rapportons un cas de pneumonie isolée due à Exophiala chez un patient atteint de bronchiectasie qui présentait une dyspnée qui s’aggravait et une toux productive de crachats noirs. La production d’expectorations noires, connue sous le nom de mélanoptysie, est une découverte physique peu commune dont le diagnostic différentiel est limité. A notre connaissance, il s’agit du premier cas rapporté de pneumonie à Exophiala présentant une toux productive d’expectorations noires.
1. Introduction
Les espèces Exophiala sont des champignons environnementaux dématiacés (à pigmentation foncée) dont la distribution est mondiale. Ils sont souvent décrits comme des moisissures noires, semblables à des levures . L’infection par les espèces Exophiala est rare mais se présente typiquement sous forme de kystes sous-cutanés et peut se produire chez les individus immunocompétents et immunodéprimés . La maladie disséminée est souvent neurotrope et de mauvais pronostic. Les pneumonies isolées dues aux espèces Exophiala sont extrêmement rares. Bien que l’on ait constaté qu’Exophiala dermatitidis colonise les voies respiratoires de jusqu’à 19 % des patients atteints de mucoviscidose, seuls quelques cas de pneumonie à Exophiala dermatitidis ont été signalés dans cette population. Un petit nombre de cas de pneumonie à Exophiala dermatitidis, ainsi qu’un seul cas de pneumonie à Exophiala jeanselmei, ont également été signalés chez des patients sans mucoviscidose. Nous présentons ici un cas de pneumonie à Exophiala chez un patient atteint de bronchiectasie qui s’est présenté avec une toux productive de crachats noirs.
2. Présentation du cas
Une femme de 75 ans atteinte de bronchiectasie a été adressée à la clinique des maladies infectieuses en raison d’une aggravation de la dyspnée à l’effort et d’une toux productive au cours des trois mois précédents. On lui avait diagnostiqué une bronchectasie environ 30 ans auparavant et elle se portait bien jusqu’à 7 ans avant la présentation, lorsqu’on lui a diagnostiqué une infection pulmonaire au complexe Mycobacterium avium. Elle a été traitée par clarithromycine, rifampicine et éthambutol pendant plus de deux ans, avec une amélioration des symptômes. Au cours des années suivantes, la dyspnée à l’effort et la production de mucus ont lentement augmenté. Au cours des 5 années précédant la présentation, 12 cultures respiratoires ont été effectuées pour la recherche de bacilles acido-alcoolo-résistants, et toutes étaient négatives. Sept cultures respiratoires fongiques ont également été réalisées pendant cette période, et toutes sont revenues positives pour Exophiala jeanselmei, ce qui a été considéré comme une colonisation. Ces isolats ont été identifiés sur la base de la morphologie, qui est connue pour être peu fiable. Dans les 3 mois précédant la présentation, la dyspnée à l’effort et la toux se sont considérablement aggravées, et le patient a commencé à produire des expectorations noires (Figure 1). L’examen physique était sans particularité. Un scanner thoracique a révélé des bronchectasies inchangées et de nouvelles consolidations dans les lobes inférieurs. La culture de crachats acido-alcooliques était négative. La culture fongique de l’expectoration a donné lieu à une moisissure noire ressemblant à une levure (figure 2), qui a été identifiée à nouveau sur la base des caractéristiques morphologiques comme étant Exophiala jeanselmei. Les tests de sensibilité ont démontré une CMI de 0,5 μg/mL pour l’amphotéricine B, 0,5 μg/mL pour l’itraconazole et 0,25 μg/mL pour le voriconazole. Le patient a été mis sous 200 mg d’itraconazole par jour. Après 6 semaines de traitement, la patiente ne produisait plus d’expectorations noires et commençait à avoir une certaine amélioration de ses symptômes. Après 5 mois de traitement, la patiente a connu une amélioration spectaculaire de ses symptômes. La thérapie a été poursuivie pendant un total de 6 mois.
Trois semaines après avoir arrêté l’itraconazole, le patient a de nouveau développé un essoufflement accru et une toux productive d’expectorations noires. La culture fongique de l’expectoration a alors cultivé un isolat identifié morphologiquement comme Exophiala dermatitidis. Le séquençage de l’ADN des régions ITS et D1/D2 a confirmé que le spécimen était Exophiala dermatitidis. Les tests de sensibilité ont révélé une CMI de 1 μg/mL pour l’amphotéricine B, 0,5 μg/mL pour l’itraconazole, 0,25 μg/mL pour le posaconazole, <0,03 μg/mL pour le voriconazole et 0,015 μg/mL pour la terbinafine. Le patient a été mis sous voriconazole 200 mg deux fois par jour avec une amélioration des symptômes et une résolution de la production d’expectorations noires, avec un plan de poursuite du traitement pendant au moins un an. Le traitement a été arrêté après 7 mois lorsque le patient a développé une alopécie et une neuropathie périphérique. On a commencé à administrer 300 mg de posaconazole deux fois par jour, mais le traitement a été interrompu après deux mois en raison de l’apparition de nouveaux symptômes neurologiques. Le patient a choisi de ne pas poursuivre le traitement antifongique à ce moment-là.
3. Discussion
Seulement une poignée de cas de pneumonie à Exophiala ont été rapportés dans la littérature. Il s’agit de 3 cas chez des patients atteints de mucoviscidose , 2 cas chez des patients atteints de bronchectasie , et 2 cas chez des patients sans maladie pulmonaire antérieure . On sait qu’Exophiala dermatitidis colonise les voies respiratoires des personnes atteintes de mucoviscidose, mais aucune étude n’a été réalisée pour déterminer si Exophiala dermatitidis colonise aussi couramment les voies respiratoires des patients atteints de bronchiectasie sans mucoviscidose. Chez notre patiente, les espèces Exophiala étaient présentes dans les cultures respiratoires depuis 5 ans avant sa présentation. Il semble probable que la patiente ait été colonisée par cet organisme pendant de nombreuses années et que l’infection ne soit survenue que dans les quelques mois précédant la présentation, lorsque ses symptômes se sont considérablement aggravés, que la production d’expectorations noires a commencé et que des consolidations ont été trouvées sur le scanner. Le traitement avec des antifongiques a entraîné une amélioration des symptômes et la résolution de la production d’expectorations noires.
Chez ce patient, les isolats d’Exophiala provenant de cultures d’expectorations ont été initialement identifiés comme Exophiala jeanselmei et plus tard comme Exophiala dermatitidis. Le séquençage de l’ADN a confirmé que le dernier isolat était bien Exophiala dermatitidis. Il semble peu probable que ce patient ait eu une infection mixte avec 2 espèces d’Exophiala. Le scénario le plus probable est qu’Exophiala dermatitidis était le seul agent étiologique, et que les isolats originaux, qui ont été identifiés sur la base de caractéristiques morphologiques uniquement, ont été mal identifiés.
Bien que les espèces Exophiala produisent de la mélanine et apparaissent noires, aucun rapport antérieur de pneumonie à Exophiala n’a mentionné des expectorations noires comme une caractéristique de présentation. La production d’expectorations noires, appelée mélanoptysie, est un résultat clinique peu commun en général et a un diagnostic différentiel limité. Elle semble se produire le plus souvent chez les mineurs de charbon atteints de fibrose massive progressive et de pneumoconiose cavitaire. Elle a également été décrite chez les fumeurs de cocaïne alcaloïde (crack) et à la suite d’un mélanome malin. L’infection par un autre champignon qui produit de la mélanine, Aspergillus niger, a également été signalée comme cause de mélanoptysie. Fait intéressant, une patiente qui présentait un mycétome sous-conjonctif à Exophiala dermatitidis a été signalée comme ayant des dépôts noirs dans ses larmes .
En conclusion, la pneumonie isolée à Exophiala est une cause rare de pneumonie qui semble se produire plus fréquemment chez les personnes atteintes de fibrose kystique ou de bronchiectasie. La production d’expectorations noires, appelée mélanoptysie, est une découverte physique peu fréquente. La pneumonie à Exophiala peut être ajoutée au diagnostic différentiel chez les patients qui présentent cette constatation inhabituelle.
Conflit d’intérêts
Les auteurs déclarent qu’il n’y a aucun conflit d’intérêts concernant la publication de cet article.
Remerciements
Les auteurs remercient David Roberts, M.D., et Terra Cederroth, M.D., pour leurs photographies.