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Abstract
Le carcinome apocrine cutané primaire (CAPC) du cuir chevelu est un type rare de néoplasme des glandes sudoripares, avec des caractéristiques pathologiques qui le rendent difficile à distinguer du cancer du sein métastatique. Une revue de la littérature ne rapporte que 17 cas similaires, qui sont examinés en fonction du traitement utilisé et des résultats de survie. Une femme de 42 ans présentant un tel cas est décrite pour compléter la littérature disponible. La patiente décrite présentait une masse de 3 x 2 cm sur le cuir chevelu et a été traitée chirurgicalement sans traitement adjuvant supplémentaire en raison de la littérature limitée suggérant des avantages substantiels de la chimiothérapie ou de la radiothérapie adjuvante pour ces néoplasmes.
Mots clés
carcinome apocrine, glande sudoripare, sein, cuir chevelu, traitement
Introduction
Le carcinome apocrine cutané primaire (PCAC) est un type rare de néoplasme des glandes sudoripares avec des taux d’incidence estimés entre 0,0049-0,0173 pour 100 000 patients par an . Environ 200 cas au total sont rapportés dans la littérature. Le PCAC se produit dans les zones où il y a un grand nombre de glandes apocrines. Le cuir chevelu est l’un des sites les plus rares, tandis que l’aisselle est le site le plus fréquent. Parmi les 186 cas examinés par Hollowell, la répartition était égale chez les hommes et les femmes, 76 % de l’échantillon étant d’origine caucasienne. L’âge médian a été calculé à 67 ans pour cet échantillon, qui est la plus grande cohorte étudiée à ce jour .
La PCAC peut se développer dans les couches dermiques et sous-cutanées de la peau, en infiltrant parfois la couche épidermique, ce qui entraîne une ulcération. Le CCP a une présentation variée, se présentant sous la forme d’excroissances uni- et multi-nodulaires de couleur variable. Ces néoplasmes sont souvent des masses indurées et indolores et peuvent être associés à des lésions bénignes, y compris un nævus sébacé, le plus souvent observé dans les lésions du cuir chevelu. Le développement de ces lésions se produit généralement dans l’année qui précède le diagnostic ; cependant, plusieurs cas ont rapporté des durées plus longues avec une période de croissance rapide. Le CCP est souvent assez difficile à différencier des métastases de l’adénocarcinome du sein, pour deux raisons : Premièrement, le PCAC a un profil morphologique presque impossible à distinguer de celui du carcinome métastatique du sein, ce qui peut être attribué au fait que les glandes mammaires sont définies comme une forme de glande sudoripare modifiée. Deuxièmement, aucun profil immunohistochimique n’a été mis au point pour différencier les deux types de cancer qui ont été largement reconnus. Cela laisse souvent le diagnostic à déterminer par l’histoire clinique et un examen approfondi à la recherche d’un site primaire.
Sur les quelque 200 cas de PCAC, très peu ont rapporté des comptes rendus détaillés des primitifs du cuir chevelu. Nous rapportons le cas d’une femme de 42 ans qui a présenté une masse de 3 x 2 cm sur le cuir chevelu traitée par chirurgie et passons en revue les cas rapportés dans la littérature sur le pronostic, le traitement et les résultats du PCAC.
Rapport de cas
Une femme de 42 ans précédemment en bonne santé s’est présentée chez son médecin de famille après que sa coiffeuse ait remarqué un nodule dans la zone temporo-pariétale gauche du cuir chevelu. La masse était un nodule ferme et rougeâtre mesurant environ 3 x 2 cm. La patiente était totalement asymptomatique. Elle a été envoyée en dermatologie et la lésion a été excisée. Le rapport pathologique initial a révélé un adénocarcinome modérément bien différencié. Il n’était pas clair à ce moment-là s’il s’agissait d’une lésion primaire de la glande sudoripare ou d’un adénocarcinome métastatique provenant d’un autre site. Elle a ensuite été adressée à notre centre pour un bilan oncologique.
La pathologie a été examinée et a confirmé un adénocarcinome modérément différencié (figure 1). La tumeur était formée de tubules uniques ou de structures tubulaires complexes dos à dos avec des zones où les cellules luminales présentaient des museaux apicaux. La lésion remplissait le derme réticulaire sans impliquer l’épiderme. Aucune invasion périneurale ou lymphovasculaire n’était présente. Les marges de résection étaient nettes, la marge la plus proche étant de 2 mm. L’immunohistochimie a montré une positivité pour CK 7, ER, PR, Androgen receptor, CDX2, Ber ep4 et EMA. Elle s’est avérée négative pour la kératine de haut poids moléculaire, la CK 20, le COX2, le CDX2, le TTF1, le marqueur des cellules rénales, le CD 117 et le CEA. Il a été conclu que ce profil était le plus cohérent avec un carcinome mammaire métastatique ; cependant un carcinome eccrine/apocrine de la peau ne pouvait pas être complètement exclu.
À l’examen physique, il n’y avait pas d’adénopathie palpable au niveau du cou, des régions supraclaviculaires ou infraclaviculaires de façon bilatérale. Pas d’adénopathie pré- ou post-tauriculaire. Sur le cuir chevelu pariétal temporal gauche, il y avait une cicatrice de 3 cm, bien cicatrisée, sans signe d’infection ou de récidive. Aucune autre lésion cutanée suspecte du cuir chevelu, du visage ou du cou n’a été trouvée. L’examen des seins n’a montré aucun nodule ou masse, aucune lésion cutanée suspecte et aucune lymphadénopathie axillaire. Le reste de l’examen était sans particularité. Des mammographies bilatérales et une IRM mammaire bilatérale ont été réalisées et n’ont montré aucun signe de malignité. Le scanner de la tête et du cou n’a montré aucun signe de ganglions ou de masses pathologiques. La stadification avec la tomodensitométrie de la poitrine, de l’abdomen et du bassin était également négative pour la maladie métastatique.
Son cas et sa pathologie ont été revus plus en détail lors des rondes de cas multidisciplinaires et il a été conclu qu’avec les caractéristiques histopathologiques et l’absence d’un carcinome primaire du sein, ceci a été considéré comme un carcinome apocrine primaire du cuir chevelu. La patiente a subi une excision adéquate au départ et aucune autre excision n’a été effectuée. On a estimé qu’il n’y avait pas assez de preuves pour traiter la zone avec une radiation adjuvante et le patient est resté sous surveillance. Le patient est actuellement sous surveillance et reste libre de toute maladie 39 mois après la chirurgie.
Résultats de la revue de la littérature
Nous avons effectué une revue de la littérature pour évaluer les options de traitement pour les patients atteints de PCAC du cuir chevelu. Notre revue a identifié 17 cas qui avaient des rapports détaillés, avec les quatre premiers cas documentés par Domingo et Helwig en 1979 . Sur les 17 cas rapportés, 10 femmes (58,8 %) et 7 hommes (41,2 %) composaient la cohorte. La race n’a été signalée que dans 3 des manuscrits. L’âge moyen de la cohorte au moment du diagnostic était de 57,8 ans, avec une fourchette allant de 20 à 85 ans.
Sur les 17 cas de notre revue, 12 manuscrits ont fourni des informations sur le statut de la maladie au moment de la présentation (la stadification standardisée n’est pas définie pour cette population). Dix cas (58,8 %) présentaient des néoplasmes définis localement, sans rapport de malignité dans les ganglions lymphatiques, tandis que deux cas (11,8 %) présentaient une maladie ganglionnaire positive (tableau 1). La maladie métastatique n’était présente au diagnostic dans aucun des cas rapportés et la stadification n’a pas été définie dans 5 des cas .
Tableau 1. Détails de la progression de la maladie au diagnostic, ainsi que des récidives et des métastases des 17 rapports de cas.
*Exclut les métastases ganglionnaires seules
La taille des masses du cuir chevelu variait dans la cohorte, avec des mesures maximales allant de 0,5 à 7,5 cm, avec une moyenne de 3,1 cm. Il y avait 7 lésions non métastatiques, toutes de 4cm ou moins, avec une longueur moyenne de 2,2cm à la présentation. La taille moyenne des lésions métastatiques était de 5,9cm, avec 4 des 6 mesurant 4cm et plus et 2 non signalées (Tableau 2).
Tableau 2. Données cliniques de 17 rapports de cas de carcinome apocrine cutané primaire du cuir chevelu
Le PCAC du cuir chevelu présentait des modèles de croissance variables parmi les 9 cas qui avaient rapporté ces détails. Plusieurs cas ont rapporté de longues périodes d’évolution associées à des lésions bénignes, souvent depuis la naissance, suivies d’une courte période de croissance rapide de la masse tumorale . D’autres cas ont démontré un développement plus spontané allant de quelques semaines à 6 mois . En raison de l’information limitée, l’analyse statistique de ces modèles par rapport au pronostic n’a pas pu être déterminée avec précision.
Le traitement primaire standard des lésions de PCAC du cuir chevelu semble être l’excision chirurgicale, pratiquée dans tous les cas analysés sauf un (94,1%) (tableau 3). Dans un cas, 6 cycles de chimiothérapie palliative ont été mis en place à la place en raison d’un mauvais diagnostic initial. Malgré cela, le patient a montré une excellente réponse et est resté indemne de la maladie pendant 7 ans après le traitement. Pour les masses localisées, l’intervention chirurgicale la plus courante était l’excision locale (de marges non définies), comme on l’a vu dans 87,5 % des traitements chirurgicaux. Les patients ayant subi une excision locale ont bénéficié d’une rémission de la maladie de 4 mois à 6 ans sans aucun signe de la maladie (tableau 2). L’excision radicale ou large (avec des marges de 2 cm) de la lésion du cuir chevelu et la dissection des ganglions lymphatiques régionaux ont été utilisées en présence d’une maladie régionale dans deux cas (12,5 %). Le patient qui a subi une excision radicale a également reçu une radiothérapie et un traitement adjuvant à base de cisplatine et de 5-fluorouracile en cas de maladie ganglionnaire. Malheureusement, ce patient a vu sa maladie progresser 10 mois après le traitement initial. Le patient n’ayant reçu qu’une large excision du cuir chevelu et des ganglions lymphatiques a été exempt de maladie pendant 4 ans, date à laquelle la maladie s’était propagée aux poumons (tableau 2).
Tableau 3. Type de traitement primaire parmi les 17 cas de PCAC du cuir chevelu.
*marges de 2 cm
Les informations concernant la récidive, la progression de la maladie et les métastases étaient disponibles pour 14 cas. Parmi la cohorte, 4 cas (22,2%) n’ont pas eu de récidive de la maladie, tandis que 3 (17,6%) ont montré une récidive à des sites locaux ou régionaux (trois impliquant des ganglions lymphatiques). Six cas (35,3 %) avaient développé une maladie métastatique dans les ganglions lymphatiques, les os, les poumons, le cerveau et d’autres régions cutanées. L’information n’a pas été rapportée ou les patients ont été perdus de vue dans 4 des cas (tableau 2).
Pour les récidives locales sans implication des ganglions lymphatiques régionaux, l’excision de la tumeur semble être suffisante. Dans le seul cas où une récidive locale négative sur le plan ganglionnaire s’est produite, le patient était indemne de la maladie, sans aucun signe de malignité, après un an de suivi. En cas d’atteinte des ganglions lymphatiques régionaux, tels que ceux des régions cervicale, préauriculaire et postauriculaire, il est courant d’ajouter une lymphadectomie à l’excision de la lésion primaire. L’intervention chirurgicale seule, à la suite d’une maladie à ganglions positifs, a donné des réponses mitigées de 2 mois à 1 an . Sur un compte séparé, en plus de l’excision de la lésion primaire et de la lymphadectomie, une chimiothérapie adjuvante (5-fluorouracile et cisplatine) et une radiothérapie ont été administrées et ont fourni au patient 9 mois de statut sans maladie .
Pour les patients qui avaient développé une maladie métastatique, 5 des 6 cas fournissent des détails concernant le traitement ultérieur. Ceux-ci comprenaient des combinaisons de chimiothérapie, de radiothérapie et/ou d’intervention chirurgicale. La radiothérapie était couramment utilisée pour pallier les métastases osseuses et cérébrales (tableau 2). Les sites courants de progression de la maladie sont les ganglions lymphatiques distants (axillaires, sous-claviculaires), les tissus cutanés, les os, le cerveau et les poumons. À partir du moment du diagnostic métastatique, la survie variait d’environ un à quatre ans, avec une moyenne de 2,25 ans.
Les agents de chimiothérapie couramment utilisés dans cette cohorte comprenaient des combinaisons d’anthracyclines, de taxanes et de médicaments à base de platine. Quatre cures d’adriamycine et d’étoposide avec docetaxel se sont avérées efficaces pour stabiliser les métastases pulmonaires pendant 4 ans chez un patient . Le paclitaxel et le carboplatine ont également été utilisés chez un autre patient et administrés tous les 21 jours pour une maladie métastatique dans les régions osseuses et pulmonaires. Ce patient est resté sans maladie pendant 16 mois. Les traitements de deuxième ligne qui ont été utilisés comprennent la combinaison de cisplatine et de 5-fluorouracile, ainsi que le méthotrexate et la bléomycine avec des résultats de courte durée .
Discussion
Le PCAC du cuir chevelu est un néoplasme rare le plus souvent rapporté dans la littérature sous forme de rapports de cas ou de petites séries de cas. À ce jour, peu de travaux ont été réalisés pour analyser le pronostic, les résultats et les options de traitement disponibles pour les différents stades de cette maladie. Au terme de notre examen, nous avons pu identifier 17 cas de primitifs du cuir chevelu. La plupart des cas présentaient une maladie localisée lors de la présentation initiale, tandis que les métastases ganglionnaires régionales étaient moins fréquentes. Le traitement primaire est le plus souvent l’excision locale de la tumeur primaire. L’utilisation de la radiothérapie et de la chimiothérapie n’est pas courante en dehors de la palliation, cependant la radiation peut être bénéfique dans le traitement des métastases ganglionnaires. L’évaluation du pronostic est difficile à quantifier avec précision en raison du nombre limité de cas disponibles. Les données suggèrent que la maladie localisée est généralement traitable sans traitement agressif ; cependant, la survie semble diminuer après l’atteinte des ganglions lymphatiques. Les données suggèrent que des primitifs plus grands lors de la visite initiale peuvent également indiquer un mauvais pronostic, en raison de leur tendance à métastaser ; les issues sont souvent fatales lors du diagnostic de la maladie métastatique.
Nos données semblent être cohérentes avec les résultats démographiques et pronostiques précédents d’autres primitifs de PCAC. Une revue de 186 cas, analysant plusieurs primitifs de PCAC, a montré que, comme pour les lésions du cuir chevelu, les patients présentent le plus souvent une maladie localisée, tandis que les métastases aux ganglions lymphatiques et aux régions éloignées sont moins fréquentes. Les données montrent également que la plupart des cas ont un bon pronostic, avec une survie à 5 ans attendue et observée de 85,4 % et 76,1 %, respectivement, pour tous les sites primaires et une survie médiane globale de 51,5 mois. La survie médiane diminue significativement après l’atteinte des ganglions lymphatiques et la maladie métastatique, pour atteindre respectivement 33 et 14,5 mois. Les conclusions concernant le pronostic des cas de scalp sont limitées en raison de la taille réduite de l’échantillon, mais la survie semble être en corrélation avec les données de ces différents primitifs. Dans les deux cas, la maladie localisée s’est avérée gérable avec un traitement chirurgical, cependant le pronostic semble s’aggraver suite à la propagation de la maladie dans les ganglions lymphatiques et d’autres régions distantes, nécessitant souvent un traitement supplémentaire.
Pour le traitement du PCAC localisé, le consensus actuel tend à soutenir l’utilisation de la résection chirurgicale ; l’excision large étant la procédure recommandée. Il a été démontré que l’excision chirurgicale apporte un bénéfice pronostique significatif aux patients par rapport à ceux qui n’ont pas subi de chirurgie . En raison de l’insuffisance des données, les marges chirurgicales n’ont pas été normalisées, mais 1 à 2 cm peuvent fournir une éradication suffisante des cellules tumorales. Ces valeurs ont été suggérées sur la base de normes validées pour des lésions cutanées similaires. À l’heure actuelle, il n’y a pas suffisamment de preuves pour soutenir l’utilisation de la chimiothérapie et de la radiothérapie dans le traitement primaire de la maladie localisée. Certains rapports ont suggéré l’utilisation de la radiothérapie dans le traitement des masses de plus de 5 cm. En raison de la nature agressive de ces grandes masses observées dans les cas de cuir chevelu, cette recommandation peut être justifiée, mais elle n’a pas été évaluée de manière prospective. Ces résultats semblent être acceptables pour tous les PCAC de la peau, y compris les régions axillaires, la tête et le cou et les régions thoraciques. Les régions plus délicates, y compris l’œil ou la paupière et la région anogénitale, peuvent nécessiter des régimes de traitement plus spécifiques.
En raison de l’importance de l’implication des ganglions lymphatiques sur le pronostic du PCAC, Hollowell a recommandé l’utilisation de la biopsie du ganglion lymphatique sentinelle (SLNB) pour guider la planification du traitement . Malheureusement, en raison du faible taux d’incidence du CCP, la biopsie du ganglion sentinelle n’a pas fait l’objet d’une évaluation prospective, mais il a été démontré qu’elle avait une valeur pronostique pour d’autres néoplasmes cutanés, notamment le mélanome, le carcinome épidermoïde et le carcinome à cellules de Merkel. Bien que cela puisse suggérer que le SLNB soit utile dans cette population, le traitement doit être déterminé au cas par cas, car la dissection des ganglions lymphatiques n’est pas une pratique standard pour le PCAC .
Chez les patients qui présentent des ganglions lymphatiques régionaux positifs, la lymphadectomie, en plus de l’ablation du primaire, est un traitement courant dans la littérature sur le PCAC . La radiothérapie peut également apporter un bénéfice supplémentaire chez les patients présentant des métastases ganglionnaires régionales, mais les données sont limitées. Parmi les cancers de la peau non mélanocytaires avec métastases ganglionnaires, la radiothérapie en plus de l’excision chirurgicale a également montré qu’elle augmentait les taux de survie, par rapport à ceux qui ne reçoivent que la chirurgie . Étant donné le pourcentage élevé de métastases parmi les primitifs de scalp PCAC, les cliniciens devraient envisager le bénéfice possible de la radiothérapie au sein de cette population. La chimiothérapie devrait être réservée au traitement de la maladie avancée qui s’avère souvent fatale et l’initiation de soins palliatifs dans ces circonstances est inévitable .
Au vu de ces résultats, notre patient a subi une excision large sans autre thérapie. L’excision chirurgicale s’est avérée être une option standard pour les patients présentant une maladie localisée. Dans notre cas, notre patient reste sans maladie à 39 mois après la chirurgie. Ces résultats sont cohérents avec les rapports de cas précédents et peuvent présenter un intérêt pour ceux qui élaborent des plans de traitement pour des cas similaires.
Conclusion
A la suite d’une revue approfondie de la littérature sur le PCAC, on peut conclure que la recommandation d’une exérèse chirurgicale avec des marges dégagées semble être appropriée chez les patients présentant une maladie locale, sans ganglions. Des marges chirurgicales de un à deux centimètres sont des normes généralement acceptées. Aucune preuve n’est actuellement disponible pour démontrer le bénéfice d’un traitement adjuvant pour le PCAC.
Les patients présentant une atteinte supplémentaire des ganglions lymphatiques régionaux ont des taux de survie médians plus faibles et peuvent bénéficier d’une lymphadectomie et d’une radiothérapie supplémentaire. Les métastases dans les ganglions lymphatiques régionaux et les organes distants semblent être plus fréquentes parmi les lésions du cuir chevelu, touchant environ un tiers des cas de cuir chevelu, ce qui suggère la nécessité d’un traitement supplémentaire dans ce groupe. L’utilisation de la chimiothérapie et de la radiothérapie peut également être envisagée chez les patients présentant une maladie avancée et distante, ainsi qu’une récidive chronique, mais doit être décidée au cas par cas.
Disclaimer
Les opinions exprimées par les auteurs contribuant au manuscrit ne reflètent pas nécessairement les opinions du Sunnybrook Health Sciences Centre ou du Odette Cancer Centre auxquels les auteurs sont affiliés.
Tous les auteurs confirment l’absence de tout conflit d’intérêt.
Le patient dont il est question dans ce rapport a donné son plein consentement à la participation et à la publication de ce manuscrit.
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