Brodie-tályog sarlósejtes vazookklúziós krízissel jelentkező betegnél
Abstract
A Brodie-tályogot először Sir Nicholas Brodie írta le 1832-ben, a Brodie-tályog a csont lokalizált, szubakut vagy krónikus fertőzése, amely jellemzően a hosszú csontok metafázisaiban jelentkezik gyermekeknél és serdülőknél. A diagnózis a szisztémás betegség klinikai jeleinek és tüneteinek hiánya miatt rejtélyesnek bizonyulhat. Egy 20 éves, sarlósejtes betegségben szenvedő nőnél sarlósejtes vazookklúziós krízisnek álcázott Brodie-tályog igen érdekes esetéről számolunk be, és áttekintjük az irodalmat.
1. Bevezetés
A Brodie-tályog a csontvelőgyulladás ritka formája. A csont szubakut vagy krónikus fertőzésével jár, lokalizált tályog kialakulásával, általában a hosszú csontok metafízisében. A sípcsont a leggyakrabban érintett csont, és a staphylococcus aureus a leggyakrabban azonosított organizmus. A diagnózis felállítása általában radiológiai képalkotás segítségével történik, mivel a szisztémás betegség jelei vagy tünetei gyakran hiányoznak. Beszámolunk egy Brodie-tályog esetéről egy csontos fájdalommal jelentkező betegnél, amelyet kezdetben sarlósejtes vazookklúziós krízisnek tulajdonítottak.
2. Esetleírás
Egy 20 éves nőbeteg hemoglobin-SS sarlósejtes betegséggel, jobb csípő csontritkulással, krónikus jobb csípőfájdalommal és asztmával jelentkezett, aki 5 napja mindkét combjában jelentkező fájdalomra panaszkodott. A fájdalom korcsolyázás után kezdődött, de tagadta a végtagjait ért közvetlen traumát. A megjelenéskor lázas és tachikardiás volt, a leukociták száma 25,3 × 109/L, a hemoglobin 7,0 g/dl volt. A csípő kétoldali tapintására nem volt érzékeny, és az ízületek tapintására sem volt érzékeny, de a jobb elülső combon egy rosszul körülhatárolt duzzanatot észleltek, amely a beteg szerint krónikus volt.
A kezdeti diagnózis sarlósejtes vazookklúziós fájdalmas krízis volt szisztémás gyulladásos válasz szindrómával, és szepszis vizsgálatot végeztek. Fájdalomcsillapítót és intravénás folyadékot kezdtek adni neki, és egyszerű vérátömlesztést is kapott. A 2. kórházi napon (HD) tartós lázat és leukocitózist észleltek, ezért empirikusan intravénás Levofloxacint kezdtek adni neki. Ekkor bal combjának fájdalma súlyosbodni látszott, új duzzanat és melegség jelentkezett, de nem volt érzékeny. A bal csípőről és a bal combról röntgenfelvételeket készítettek, amelyek a bal proximális combcsonttengely heterogén megjelenését mutatták, amit valószínűleg sarlósejtes osteodystrophia, infarktus vagy fertőzés következményének gondoltak.
A beteg felvételkor vett vérkultúrái nem mutattak növekedést, vizeletkultúrája pedig negatív volt. Mellkasröntgenfelvétele nem mutatott tüdőgyulladásra utaló jeleket. Klinikai szempontból azonban úgy tűnt, hogy nem javul a beteg állapota, tartós pyrexia és leukocitózis állt fenn. C-reaktív fehérje szintje emelkedett, 7,8 mg/dl volt, ami miatt megemelték a Levofloxacin adagját, és Vankomycint adtak hozzá. A csontvelőgyulladás növekvő gyanúja miatt MRI-vizsgálatot végeztek a bal alsó végtagról. Ez 2 lokalizált folyadékgyülemet mutatott ki: az első a bal comb proximális részén elöl, a quadriceps izomban volt, körülbelül 1,8 × 2,0 × 4,0 cm-es. A második a bal comb proximális részén, oldalirányban, a quadricepsz izom és a bőr alatti szövet között volt, és körülbelül 2,8 × 3,0 × 10,0 cm-es volt. Ezek a területek a T1-súlyozott képalkotáson alacsony, a folyadékérzékeny szekvenciákon pedig magas jelintenzitásúak voltak. A bal proximális combcsontban tályogot észleltek, amely a csonton belüli tályogtól a felette lévő izom és a bőr alatti szövet felé terjedt (1. ábra). A radiológiai leletek Brodie-tályognak feleltek meg.
(a)
(b)
(a)
(b)
Ortopédiai konzultációt kértek, és a betegnél ezt követően a műtőben elvégezték a bal combtályog bemetszését és drénezését. A combizmokban nagy mennyiségű gennyet találtak, amely lefelé a csontba nyúlt. Két defektust is azonosítottak a csontban, ahonnan a genny látszólag kilépett. A területet feltisztították és kiöblítették, egy Jackson Pratt-drenát hagytak a helyén, és a sebet bezárták. Az antibiotikum-kezelést klindamicinnel egészítették ki. A műtét után a leukocitózis lassan csökkenni kezdett, és a beteg láztalan lett. A korai mobilizáció érdekében fizikoterápiát kezdtünk, amelyet jól tolerált. A bemetszés és drénezés során nyert sebtenyészetek nem mutattak ki organizmusok növekedését. A műtét utáni 3. napon (POD) eltávolították a drént.
A műtét utáni lefolyását később megnehezítette a tartós láz, amely a 4. POD-on kezdődött. Megvizsgálták a magas érzékenységű C-reaktív fehérjét (hs-CRP), amely jelentősen emelkedett, 101,54 mg/l volt (normális < 0,5 mg/l). A kétoldali alsó végtagok CT-vizsgálata elülső combtályogot mutatott, amely mindkét alsó végtag több izomcsoportját érintette. Antibiotikumát Imipenemre cserélték. Visszavitték a műtőbe, ahol a bal és jobb combtályogok metszésén és drénezésén esett át. A jobb comb elülső lágyrészében bőséges mennyiségű gennyes anyagot találtak, amely kapcsolatban állt a proximális combcsonton lévő lyukkal. A bal comb feltárása kis mennyiségű gennyet és vérömlenyt tárt fel a combcsont körül, valamint a korábban azonosított csonthibákat. Jackson Pratt dréneket hagytak a jobb és a bal combban. A kapott sebtenyészetek ismét negatívak voltak, a gram-festésen nem láttak organizmusokat.
Sajnos a láza továbbra is emelkedett, és a leukocitózis továbbra is fennállt. Az ismételt vértenyésztés, vizelettenyésztés és mellkasröntgen negatív volt. Ismételt CT-vizsgálatot végeztek az alsó végtagokról, amely maradék tályogot mutatott a bal comb iliopsoas izomban és a vastus lateralis izomban, valamint a jobb combban. Az antibiotikumokat vankomicinre és levofloxacinra váltották, de később linezolidra és piperacillin-tazobaktámra változtatták. A maradék kétoldali combtályogok perkután, ultrahangvezérelt drenázsát végezték el: 3 jobb combtályogot azonosítottak, és körülbelül 4,5 ml gennyes folyadékot vezettek le; körülbelül 4,0 ml folyadékot szívtak le a bal comb folyadékgyűjteményéből. A beavatkozás utáni CT-vizsgálat minimális maradék tályogfolyadékot mutatott ki. A Jackson Pratt dréneket a helyükön tartották, és továbbra is mérsékelt mennyiségű szerosanguineus folyadékot vezettek le.
Három nappal a perkután drénezést követően a beteg lázmentes maradt, és a leukocitaszám folyamatosan csökkenő tendenciát mutatott. Megismételték az alsó végtagok CT-vizsgálatát, amely a korábbi vizsgálatokhoz képest csökkent folyadékgyülemet és lágyrészduzzanatot mutatott a combokon, a sarlósejtes oszteodisztrófiának megfelelő csontelváltozásokat és krónikus osteomyelitist. Elbocsátották egy hosszú távú akut kórházba, hogy megkönnyítsék a legalább 6 hétig tartó intravénás antibiotikum-terápia folytatását vankomicinnel és piperacillin-tazobaktámmal. 3 héttel később jelentkezett az infektológiai klinikán, ahol lázas epizódok nélkül és jelentősen csökkent fájdalommal állapították meg, hogy jól van. Az ismételt hs-CRP jelentősen alacsonyabb, 33,75 mg/l volt. Az antibiotikumot a javasolt kúra idejére folytatták.
3. Megbeszélés
A Brodie-tályogot úgy lehet definiálni, mint egy csonton belüli, sűrű csont szklerotikus peremmel körülvett, korlátozott tályogot . Ez a szubakut osteomyelitis egy ritka formája, amelyet először Sir Benjamin Brodie írt le 1832-ben. A sípcsontban 8 olyan osteomyelitis esetet azonosított, amelyekben a fertőzés jól körülhatárolt, szubakut vagy krónikus (és nem akut) formában jelentkezett, és nem volt nyoma szisztémás betegségnek vagy láznak . A tályog általában a hosszú csontok metafízisében lokalizálódik, bár néhány esetben a diafízis érintettségéről is beszámoltak. A diafízis érintettségét felnőtteknél gyakoribbnak tartják. A sípcsont a leggyakrabban érintett csont, de a combcsont, a szárkapocscsont, a singcsont, az orsócsont és a talus érintettségéről is beszámoltak. A Brodie-tályogok leginkább gyermekeknél és serdülőknél fordulnak elő, átlagéletkoruk 19,5 év, és enyhe férfi túlsúlyban vannak (a férfiak és nők aránya 3 : 2) . A leggyakrabban azonosított kórokozó a staphylococcus aureus, bár az esetek 25%-ában nem azonosítható semmilyen organizmus . Az irodalomban olyan egyéb kórokozókról is beszámoltak, mint a Pseudomonas aeruginosa, a Klebsiella spp. és a Salmonella typhi .
A betegek az érintett területen hetekig vagy hónapokig tartó mély fájdalomra panaszkodhatnak, trauma hiányában, és jellemzően lázmentesek. A laboratóriumi leletek között általában normális fehérvérsejtszám és differenciálvérsejtszám szerepel. Az eritrociták süllyedési sebessége és a C-reaktív fehérje szintje normális lehet, vagy az esetek 50%-ában emelkedett lehet, ami aktív fertőzésre utal. A diagnózis felállítása elsősorban radiológiai képalkotás alapján történik: a sima röntgenfelvételek egy központi, szklerotikus peremmel körülvett, lucens területet mutatnak . A komputertomográfia (CT) a sima röntgenfelvételen látható jellegzetességeket mutatja, de javítja a szinuszjáratok és az excentrikusan elhelyezkedő szekvenciák láthatóságát, amelyek segítenek a fertőzés felismerésében . A mágneses rezonanciás képalkotás (MRI) jellegzetes vonásokat mutat, beleértve a kifejezett peremerősödést, a “kettős vonal” jelet és a “penumbra” jelet, és feltárja az elváltozás jól körülírt jellegét, szemben a diffúz osteomyelitisben megfigyelhető kiterjedtebb érintettséggel . A SPECT-CT egy hibrid képalkotó technika, amelyet a Brodie-tályog diagnózisában is alkalmaztak . Ez integrálja az egyfoton-emissziós komputertomográfiát (SPECT) és a rutin CT-t, lehetővé téve a morfológiai és funkcionális információk közvetlen fúzióját. A funkcionális képalkotás és az anatómiai adatok korrelációja növeli a fertőző folyamat vagy daganat kimutatásának és lokalizálásának érzékenységét és specificitását, elkerülve a szcintigráfiánál tapasztalt hamis pozitív és kétértelmű eredményeket . A Brodie-tályogot radiológiailag úgy írták le, mint “földrajzi, lytikus elváltozást, mérsékelten jól vagy jól körülhatárolt szélekkel, lágyrész tömeg, mátrix, kérgi destrukció vagy csontos megnagyobbodás nélkül, amely a hosszú csontokban fordul elő” . A műtéti minta szövettani vizsgálata szintén segíthet a diagnózis felállításában .
A Brodie-tályog kezelése általában sebészi tisztítással és hosszan tartó, általában hat hétig tartó antibiotikus kezeléssel jár. A sebészeti tisztításnak alaposnak kell lennie, eltávolítva minden nekrotikus, nem életképes csontot és minden fertőzött granulációs szövetet az újrafertőződés megelőzése érdekében . Az eltávolítás egyben mintát is szolgáltat az okozó kórokozó azonosításához. Az antibiotikum kiválasztását a tenyésztési adatoknak kell irányítaniuk, ha rendelkezésre állnak. Csontátültetést kell fontolóra venni a 3 cm-nél nagyobb elváltozásoknál, vagy azoknál a betegeknél, akikről úgy gondolják, hogy törésveszélyben vannak.
Egyedi esetünk egyedi a betegünknél jelentkező, zavaró sarlósejtes vazookklúziós krízis miatt, ami magyarázatot adhat a fájdalmára. Néhány sarlósejtes beteg akkor is krónikus, alaphelyzetben kezelhető végtagfájdalomról számol be, amikor nincs akut krízis. Combfájdalmát kezdetben vasoocclusive krízisnek tulajdonították, és a Brodie-tályog diagnózisát csak azután állították fel, hogy az alsó végtagok mágneses rezonanciás képalkotó vizsgálatára került sor a tartós láz miatt. Tudomásunk szerint csak egy korábbi esetről számoltak be, amikor a Brodie-tályog sarlósejtes vasoocclusive krízisnek álcázta magát. A beteget SPECT-CT képalkotó eljárással diagnosztizálták, és sebészi eltávolítással és intravénás antibiotikumokkal kezelték. A Brodie-tályogot ezért figyelembe kell venni a differenciáldiagnózisban egy sarlósejtes betegnél, aki vasoocclusive fájdalomkrízissel jelentkezik.
4. Következtetés
A Brodie-tályog egy ritka szubakut osteomyelitis, amely nyugodt megjelenésű lehet, láz vagy szisztémás fertőzésre utaló jelek nélkül. A diagnózis felállításához ezért klinikai gyanú szükséges. A diagnózist általában radiológiai képalkotással állítják fel, és az állapotot sebészi eltávolítással és antibiotikumokkal kezelik. A Brodie-tályogot figyelembe kell venni a szubakut csontos fájdalomra panaszkodó sarlósejtes beteg differenciáldiagnózisában.
Érdekellentét
A szerzők kijelentik, hogy nem áll fenn érdekellentét, és nem kaptak fizetést a tanulmány elkészítéséért vagy a vizsgálat elvégzéséért.