Brodie abscess in a Patient Presenting with Sickle Cell Vasoocclusive Crisis

Abstract

Brodie abscessは1832年にSir Nicholas Brodieによって初めて報告された骨の局所亜急性感染症で、小児および青年の長骨中葉でよく見られる慢性感染症である。 全身性疾患の臨床症状を伴わないため、診断に迷うことがある。 今回，鎌状赤血球症の20歳女性において，鎌状赤血球血管閉塞性クリーゼに見せかけたBrodie膿瘍という非常に興味深い症例を報告し，文献をレビューする． はじめに

Brodie膿瘍はまれな骨髄炎である。 骨に亜急性または慢性の感染が起こり、通常は長骨の骨幹内に限局した膿瘍が発生する。 脛骨は最も一般的な骨であり、黄色ブドウ球菌が最も多く確認される菌です。 全身性疾患の徴候や症状が認められないことが多いため、診断は通常、放射線画像診断により行われる。 今回われわれは，当初鎌状赤血球血管閉塞性クリーゼと診断された骨痛を呈した患者におけるBrodie膿瘍の1例を報告する。 症例報告

ヘモグロビンSS鎌状赤血球症，右股関節骨壊死と慢性右股関節痛，喘息を有する20歳女性患者が5日間両大腿部に痛みを訴えて来院した。 痛みはアイススケート後に始まったが，本人は手足への直接の外傷を否定していた． 発熱，頻脈，白血球数25.3×109/L，ヘモグロビン7.0g/dLを呈した． 両側の臀部の触診に圧痛はなく、関節の触診にも圧痛はなかったが、右大腿前部に不定形の腫脹を認め、本人は慢性化していると報告していた。

全身性炎症反応症候群を伴う鎌状赤血球血管拡張性疼痛クリーゼと初期診断し、敗血症ワークアップが行われた。 鎮痛剤と点滴の投与を開始し，単純輸血も行った。 入院2日目に発熱と白血球増多を指摘され、経験的にLevofloxacinの静脈内投与を開始した。 その頃、左大腿部の疼痛が悪化しているように見え、新たに腫脹と温熱を伴う部位があったが圧痛はなかった。 左股関節と左大腿部のX線検査を行ったところ、左大腿骨近位部に不均質な外観を認め、鎌状赤血球骨異栄養症、梗塞、または感染によるものと考えられた。

入院時に行った血液培養では増殖せず、尿培養も陰性であった。 胸部X線では肺炎の所見は認められなかった。 しかし、臨床的には、発熱と白血球増加が持続し、改善が見られないように見えた。 C反応性蛋白が7.8mg/dLと高値を示したため、レボフロキサシンを増量し、バンコマイシンを追加した。 骨髄炎の疑いが強まったため、左下肢のMRIを撮影した。 1つ目は左大腿近位部前方の大腿四頭筋で、約1.8×2.0×4.0cmの大きさであった。 もう一つは、左大腿近位部横方向、大腿四頭筋と皮下組織の間で、約2.8×3.0×10.0cmの大きさであった。 これらの部位はT1強調画像で低信号強度、体液感受性シーケンスで高信号強度であった。 左大腿骨近位部に膿瘍が認められ、骨内の膿瘍からその上の筋肉や皮下組織に連絡路が伸びていた（図1）。 放射線学的所見はBrodie膿瘍と一致した。

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整形外科の診察が行われ、その後、手術室で左大腿部の膿瘍の切開と排膿が実施された。 大腿筋内に多量の膿が認められ、骨内にも及んでいた。 また、膿が押し出されていると思われる骨に2つの欠損が確認された。 患部を剥離、灌流し、Jackson Prattドレーンを留置し、創部を閉じた。 クリンダマイシンが抗生物質レジメンに追加された。 術後、白血球は徐々に減少し、患者は無熱となった。 術後は理学療法を開始し、早期可動化を図ったが、良好に経過した。 切開排膿手術中に得られた創部培養では、菌の増殖は認められなかった。 術後3日目にドレーンを抜去した。

その後、術後4日目から発熱が続き、高感度CRP（hs-CRP）を測定したところ、101.54mg/L（正常値< 0.5mg/L）と有意に上昇していることが判明した。 両下肢のCTスキャンでは、両下肢の複数の筋肉群を巻き込んだ大腿前部膿瘍を認めた。 抗生物質はイミペネムに変更された。 手術室に戻り、左右の大腿部膿瘍の切開・排膿を行った。 右大腿前部軟部組織内に多量の膿性物質が認められ、大腿骨近位部の穴と連通していた。 左大腿部の検査では、大腿骨の周囲に少量の膿と血腫、さらに先に確認された骨の欠損が認められた。 右と左の大腿部にJackson Prattドレーンが残されていた。 傷口の培養は再び陰性となり、グラム染色でも菌は確認されなかった。

残念ながら、発熱が続き、白血球増加も持続した。 血液培養、尿培養、胸部X線検査を繰り返したが陰性であった。 下肢の再CTスキャンを行ったところ、左大腿部の腸腰筋と外側広筋、右大腿部に残存膿瘍を認めた。 抗生物質はVancomycinとLevofloxacinに変更されたが、その後LinezolidとPiperacillin-Tazobactamに変更された。 残存する両側大腿部膿瘍の経皮的超音波ガイド下ドレナージが行われた。 右大腿部の膿瘍3個が確認され、約4.5mLの膿性液体が排出され、左大腿部の液体コレクションから約4.0mLが吸引された。 処置後のCTスキャンでは、残存膿瘍液は最小限であった。 経皮的ドレナージから3日後、患者は無熱を維持し、白血球数は一貫して減少傾向にあった。 下肢の再CTスキャンを行ったところ，大腿部の体液貯留と軟部組織の腫脹が前回よりも減少し，鎌状赤血球骨萎縮症と一致する骨の変化，慢性骨髄炎が確認された． 長期急性期病院へ退院し，VancomycinとPiperacillin-Tazobactamによる少なくとも6週間の静注抗生物質療法を継続することになった． 3週間後，感染症クリニックで経過観察を行ったが，発熱はなく，疼痛も有意に軽減しており，良好な経過を示した． 再診時のhs-CRPは33.75 mg/Lと有意に低下していた。 3.考察

Brodie膿瘍は骨内膿瘍と定義され、骨密度の高い硬化した縁に囲まれた骨内膿瘍である。 本症は1832年にSir Benjamin Brodieによって初めて報告された亜急性骨髄炎のまれな形態である。 彼は、脛骨の骨髄炎を8例同定したが、これらの症例は、感染範囲が広く、（急性ではなく）亜急性または慢性症状を呈し、全身性疾患または発熱の証拠がなかった。 膿瘍は通常、長骨の骨幹部内に限局しているが、骨幹部が侵された症例も報告されている。 骨端部病変は成人ではより一般的であると考えられています。 脛骨が最も多く、大腿骨、腓骨、尺骨、橈骨、距骨などの症例も報告されています。 Brodie膿瘍は小児および青年に多く、平均年齢は 19.5 歳で、やや男性優位（男女比 3 : 2）である。 最も一般的に同定される病原体は黄色ブドウ球菌ですが、約25％の症例では菌が同定されません。

患者は、外傷がないのに数週間から数ヶ月続く患部の深い痛みを訴え、典型的には無熱であることが多い。 臨床検査所見では、通常、白血球数および鑑別が正常である。 赤血球沈降速度やCRP値は正常である場合もありますが、約50％の症例で上昇し、活動性感染が示唆されます。 診断は主にX線画像診断によって行われる：単純X線では、硬化した縁に囲まれた中央のルーセン領域が認められる。 コンピュータ断層撮影（CT）は、単純X線撮影に見られる特徴を示すが、副鼻腔道や偏心に位置する後頭葉の可視性を高め、感染の検出に役立つ。 磁気共鳴画像（MRI）は、顕著な縁の増強、”二重線 “徴候、”半盲 “徴候などの特徴を示し、びまん性骨髄炎に見られるより広範囲の病変と比較して、病変が十分に外接した性質であることが明らかになる。 SPECT-CTは、Brodie膿瘍の診断にも使用されているハイブリッドイメージング技術である。 SPECT-CT は単光子放射型コンピュータ断層撮影法（SPECT）とルーチン CT を統合し、形態学的情報と機能的情報を直接融合させることが可能である。 機能的画像と解剖学的データの相関は、シンチグラフィーで見られる偽陽性や不明確な結果を回避し、感染プロセスや腫瘍の検出と位置決定の感度と特異性を向上させる。 ブロディー膿瘍は、放射線学的に「長管状骨に発生する軟組織塊、マトリックス、皮質破壊、骨拡大を伴わない、縁が中等度または明瞭な地理的、溶解性病変」と表現されている。 Brodie膿瘍の治療には、外科的なデブリードメントと長期的な抗生物質治療が必要で、通常6週間ほど続きます。 デブリードメントは、再感染を防ぐために、壊死した骨、生存できない骨、感染した肉芽組織をすべて除去し、徹底的に行う必要がある。 デブリードマンはまた、原因となる病原体の特定に役立つ検体を提供する。 抗生物質の選択は、培養データがあればそれをもとに行う。 3cm以上の病変がある患者や骨折の危険があると思われる患者には、骨移植を考慮すべきである。

我々の症例は、鎌状赤血球による血管閉塞性危機を合併しており、それが彼女の痛みを説明できるためユニークである。 鎌状赤血球症患者の中には、急性危機でない場合でも、ベースラインの慢性的な管理可能な四肢の痛みを訴える人もいる。 大腿部の痛みは当初血管閉塞性クリーゼとされ、持続する発熱のために下肢のMRIを撮った後にBrodie膿瘍と診断された。 我々の知る限り、鎌状赤血球血管閉塞性クリーゼを装ったBrodie膿瘍の先行例は1例のみである。 この症例はSPECT-CT画像により診断され、外科的デブリードマンと抗生剤の静注により治療された。 ブロディー膿瘍は鎌状赤血球の血管閉塞性疼痛を呈する患者の鑑別に考慮すべきである。 結論

ブロディー膿瘍はまれな亜急性骨髄炎であり、発熱や全身感染の所見がなく、静穏に経過することがある。 そのため、診断には臨床的な疑いが必要である。 診断は通常、X線画像診断で行われ、外科的デブリードマンと抗生物質で治療される。 Brodie膿瘍は亜急性の骨性疼痛を訴える鎌状赤血球患者の鑑別診断に考慮されるべきである。