Brodie’s abces bij een patiënt met sikkelcel vasoclusieve crisis
Abstract
Voor het eerst beschreven door Sir Nicholas Brodie in 1832, is Brodie’s abces een gelokaliseerde subacute of chronische infectie van het bot, typisch gezien in de metafasen van lange beenderen bij kinderen en adolescenten. De diagnose kan raadselachtig zijn door de afwezigheid van klinische tekenen en symptomen van systemische ziekte. Wij rapporteren een zeer interessant geval van Brodie’s abces gemaskeerd als sikkelcel vasoocclusieve crisis bij een 20-jarige vrouw met sikkelcelziekte en bespreken de literatuur.
1. Inleiding
Brodie’s abces is een zeldzame vorm van osteomyelitis. Het betreft een subacute of chronische infectie van het bot met ontwikkeling van een gelokaliseerd abces, meestal in de metafyse van lange beenderen. De tibia is het meest betrokken bot en stafylococcus aureus is het meest voorkomende geïdentificeerde organisme. De diagnose wordt meestal gesteld met behulp van radiologische beeldvorming omdat tekenen of symptomen van systemische ziekte vaak afwezig zijn. Wij rapporteren een geval van Brodie’s abces bij een patiënt die zich presenteerde met benige pijn die aanvankelijk werd toegeschreven aan sikkelcel vasoocclusieve crisis.
2. Case Report
Een 20-jarige vrouwelijke patiënt met hemoglobine-SS sikkelcelziekte, osteonecrose van de rechterheup met chronische pijn in de rechterheup, en astma presenteerde zich klagend over pijn in beide dijen sinds 5 dagen. De pijn begon na het schaatsen, maar ze ontkende enig direct trauma aan haar ledematen. Bij de presentatie was ze koortsig en tachycardisch, met een leukocytengetal van 25,3 × 109/L en hemoglobine van 7,0 g/dL. Er was geen gevoeligheid bij palpatie van de heupen bilateraal en geen gevoeligheid bij palpatie van de gewrichten, maar een slecht gedefinieerde zwelling aan de rechter anterieure dij werd opgemerkt die volgens de patiënte chronisch was.
Een initiële diagnose van sikkelcel vasoocclusieve pijnlijke crisis met systemische inflammatoire respons syndroom werd gemaakt, en sepsis work-up werd gedaan. Ze werd gestart met pijnstillers en intraveneuze vloeistoffen en kreeg ook een eenvoudige bloedtransfusie. Op ziekenhuisdag (HD) 2, werd bij haar aanhoudende koorts en leukocytose vastgesteld en werd daarom gestart met intraveneuze Levofloxacine empirisch. Op dat moment leek de pijn in haar linker dijbeen te verergeren, met een nieuw gebied van zwelling en warmte, maar geen gevoeligheid. Er werden röntgenfoto’s van de linker heup en linker dij gemaakt, die een heterogeen uiterlijk van de proximale linker femurschacht toonden, waarvan werd aangenomen dat het waarschijnlijk secundair was aan sikkelcelosteodystrofie, infarct of infectie.
De bloedkweken van de patiënte die bij opname waren verkregen, hadden geen groei laten zien en haar urinekweek was negatief. Haar röntgenfoto van de borst vertoonde geen tekenen van longontsteking. Klinisch leek ze echter niet te verbeteren, met aanhoudende pyrexie en leukocytose. Haar C-reactief proteïnegehalte was verhoogd tot 7,8 mg/dL, waarvoor haar dosis Levofloxacine werd verhoogd en Vancomycine werd toegevoegd. Vanwege de toenemende verdenking op osteomyelitis werd een MRI van de linker onderste extremiteit gemaakt. Deze toonde 2 gebieden van gelokaliseerde vochtverzameling: de eerste bevond zich in de proximale linker dij anterieur, in de quadricepsspier, met afmetingen van ongeveer 1,8 × 2,0 × 4,0 cm. De tweede bevond zich lateraal in de proximale linker dij, tussen de quadricepsspier en onderhuids weefsel, en mat ongeveer 2,8 × 3,0 × 10,0 cm. Deze gebieden hadden een lage signaalintensiteit op T1 gewogen beeldvorming en een hoge signaalintensiteit op vloeistofgevoelige sequenties. Er werd een abces geconstateerd in het linker proximale femur, met een communicerend kanaal dat zich uitstrekte van het abces in het bot naar het bovenliggende spier- en subcutane weefsel (figuur 1). De radiologische bevindingen waren consistent met een Brodie’s abces.
(a)
(b)
(a)
(b)
Orthopedie werd geraadpleegd en de patiënt onderging vervolgens incisie en drainage van de linker dijabcessen in de operatiekamer. Er werd een grote hoeveelheid pus gevonden in de spieren van het bovenbeen, die doorliep tot in het bot. Er werden ook twee defecten in het bot ontdekt waar de pus uit leek te komen. Het gebied werd gedebrideerd en geïrrigeerd, een Jackson Pratt drain werd in situ gelaten, en de wond werd gesloten. Clindamycine werd toegevoegd aan haar antibiotica kuur. Postoperatief begon de leukocytose langzaam te dalen en werd de patiënte afebrile. Ze werd gestart met fysiotherapie voor vroege mobilisatie, die ze goed verdroeg. Wondkweken verkregen tijdens de incisie en drainage operatie toonden geen groei van organismen. Op postoperatieve dag (POD) 3 werd de drain verwijderd.
Haar postoperatieve beloop werd vervolgens gecompliceerd door aanhoudende koorts die begon op POD 4. Hooggevoelig C-reactief proteïne (hs-CRP) werd verkregen en aanzienlijk verhoogd vastgesteld op 101,54 mg/L (normaal < 0,5 mg/L). CT-scan van bilaterale onderste ledematen toonde voorste dij abcessen, waarbij meerdere spiergroepen van beide onderste ledematen betrokken waren. Haar antibiotica werden overgeschakeld op imipenem. Ze werd teruggebracht naar de operatiekamer waar ze incisie en drainage van de linker en rechter dij abcessen onderging. Een overvloedige hoeveelheid purulent materiaal werd gevonden in het voorste zachte weefsel van het rechter dijbeen, dat in verbinding stond met een gat in het proximale femur. Onderzoek van de linker dij bracht kleine hoeveelheden pus en een hematoom rond het dijbeen aan het licht, evenals de eerder vastgestelde botdefecten. Jackson Pratt drains werden in de rechter- en linkerdij achtergelaten. De verkregen wondkweken waren opnieuw negatief, en er werden geen organismen gezien op de gramkleuring.
Helaas bleef ze koortsaanvallen houden en bleef de leukocytose aanhouden. Herhaalde bloedkweken, urinekweek, en röntgenfoto’s van de borst waren negatief. Een herhaalde CT-scan van de onderste ledematen werd gemaakt en toonde een restabces in de iliopsoas spier en de vastus lateralis spier van de linker dij en in de rechter dij. De antibiotica werden gewijzigd in Vancomycine en Levofloxacine, maar vervolgens in Linezolid en Piperacilline-Tazobactam. Percutane echogeleide drainage van de resterende bilaterale abcessen in de dij werd uitgevoerd: 3 abcessen in de rechter dij werden geïdentificeerd en ongeveer 4,5 ml purulent vocht werd afgevoerd; ongeveer 4,0 ml vocht werd afgezogen uit de vochtopvang in de linker dij. De CT-scan na de procedure toonde een minimale hoeveelheid restvocht van het abces. Jackson Pratt drains werden in situ gehouden en bleven matige hoeveelheden serosanguine vocht afvoeren.
Drie dagen na de percutane drainage bleef de patiënte afebrile en haar leukocytenaantal vertoonde een constante dalende trend. Ze onderging een herhaalde CT-scan van de onderste ledematen, die in vergelijking met eerdere onderzoeken een verminderde vochtophoping en zwelling van de weke delen van de dijen liet zien, alsmede benige veranderingen die overeenkomen met sikkelcelosteodystrofie, en chronische osteomyelitis. Ze werd ontslagen naar een ziekenhuis voor langdurige acute zorg om intraveneuze antibiotische therapie met Vancomycine en Piperacilline-Tazobactam gedurende ten minste 6 weken mogelijk te maken. Ze kwam 3 weken later voor follow-up naar de kliniek voor infectieziekten en het ging goed met haar, ze had geen koortsaanvallen en had aanzienlijk minder pijn. Herhaalde hs-CRP was significant lager met 33,75 mg/L. Ze werd verder behandeld met antibiotica voor de voorgestelde kuur.
3. Discussie
Brodie’s abces kan worden gedefinieerd als een begrensd abces in het bot omgeven door een sclerotische rand van dicht bot. Het is een zeldzame vorm van subacute osteomyelitis die voor het eerst werd beschreven door Sir Benjamin Brodie in 1832. Hij had 8 gevallen van osteomyelitis in de tibia geïdentificeerd waarbij de infectie goed begrensd was, met een subacute of chronische presentatie (eerder dan acuut), en zonder bewijs van systemische ziekte of koorts. Het abces is meestal gelokaliseerd in de metafyse van lange beenderen, hoewel in sommige gevallen ook diafyseale betrokkenheid is gemeld. Diafyseale betrokkenheid wordt verondersteld vaker voor te komen bij volwassenen. De tibia is het meest betrokken bot, maar er zijn ook gevallen gemeld van femur, fibula, ulna, radius en talus. Brodie’s abcessen worden meestal gezien bij kinderen en adolescenten met een gemiddelde leeftijd van 19,5 jaar en er is een licht mannelijk overwicht (man/vrouw verhouding van 3 : 2). De meest voorkomende verwekker is staphylococcus aureus, hoewel in ongeveer 25% van de gevallen geen organisme wordt geïdentificeerd. Andere ziekteverwekkers zoals Pseudomonas aeruginosa, Klebsiella spp., en Salmonella typhi zijn in de literatuur gemeld.
Patiënten kunnen zich presenteren met klachten over diepe pijn in het getroffen gebied die weken tot maanden aanhoudt in afwezigheid van trauma en zijn meestal afebrile. De laboratoriumresultaten omvatten gewoonlijk een normaal aantal witte bloedcellen en differentieel. Erytrocyten sedimentatie en C-reactief proteïne niveaus kunnen normaal zijn of kunnen verhoogd zijn in ongeveer 50% van de gevallen wat wijst op een actieve infectie. De diagnose wordt vooral gesteld door radiologische beeldvorming: gewone röntgenfoto’s laten een centrale lucency zien, omgeven door een sclerotische rand. Computertomografie (CT) toont de kenmerken van gewone röntgenfoto’s, maar verbetert de visualisatie van sinuskanalen en excentrisch gelegen sequestra die helpen bij het opsporen van infectie. Magnetic resonance imaging (MRI) vertoont karakteristieke kenmerken, waaronder de uitgesproken randvergroting, het “dubbele lijn”-teken en het “penumbra”-teken, en onthult de goed omcirkelde aard van de laesie in vergelijking met de uitgebreidere betrokkenheid die bij diffuse osteomyelitis wordt gezien. SPECT-CT is een hybride beeldvormingstechniek die ook is gebruikt bij de diagnose van Brodie’s abces. SPECT-CT integreert single-photon emissie computertomografie (SPECT) en routine CT, waardoor morfologische en functionele informatie direct kunnen worden samengevoegd. De correlatie van functionele beeldvorming met anatomische gegevens verhoogt de gevoeligheid en specificiteit van het opsporen en lokaliseren van een infectieus proces of een tumor door het vermijden van vals-positieve en dubbelzinnige resultaten die met scintigrafie worden waargenomen. Brodie’s abces is radiologisch beschreven als een “geografisch, lytisch letsel met matig goed of goed gedefinieerde randen en zonder weke delen massa, matrix, corticale vernietiging, of benige vergroting die zich in de lange beenderen voordoet”. Histopathologische analyse van chirurgische specimen kan ook helpen bij de diagnose.
Behandeling van Brodie’s abces bestaat meestal uit chirurgisch debridement en langdurige antibiotische therapie, die meestal ongeveer zes weken duurt. De chirurgische debridement moet grondig zijn, met verwijdering van alle necrotische, niet-levensvatbare botten en alle geïnfecteerde granulatieweefsel om herinfectie te voorkomen. Debridement levert ook specimen op om de oorzakelijke ziekteverwekker te helpen identificeren. De antibioticakeuze moet worden gebaseerd op kweekgegevens, indien beschikbaar. Bottransplantatie moet worden overwogen voor patiënten met laesies van meer dan 3 cm of patiënten met een verhoogd risico op fracturen.
Onze casus is uniek vanwege de verwarrende sikkelcelvasculaire crisis die onze patiënte doormaakte en die haar pijn zou kunnen verklaren. Sommige patiënten met sikkelcelziekte hebben ook chronische, beheersbare pijn in de ledematen, zelfs als ze niet in een acute crisis verkeren. Haar pijn in de dij werd aanvankelijk toegeschreven aan een vasoocclusieve crisis en de diagnose van Brodie’s abces werd pas gesteld nadat magnetische resonantie beeldvorming van haar onderste ledematen was verkregen vanwege aanhoudende koorts. Voor zover wij weten, is er slechts één geval bekend van Brodie’s abces dat zich voordeed als sikkelcel vasoocclusieve crisis. De patiënt werd gediagnosticeerd via SPECT-CT beeldvorming en behandeld met chirurgisch debridement en IV antibiotica. Brodie’s abces moet daarom worden overwogen in het differentieel voor een patiënt met sikkelcelziekte die zich presenteert met vasoocclusieve pijncrisis.
4. Conclusie
Brodie’s abces is een zeldzame subacute osteomyelitis die quiescent kan zijn in presentatie, zonder koorts of bewijs van systemische infectie. Klinische verdenking is daarom noodzakelijk om de diagnose te stellen. De diagnose wordt meestal gesteld met radiologische beeldvorming en de aandoening wordt behandeld met chirurgisch debridement en antibiotica. Brodie’s abces moet worden overwogen in de differentiële diagnose van een sikkelcelpatiënt die klaagt over subacute benige pijn.
Conflict of Interests
De auteurs verklaren geen belangenconflict te hebben en hebben geen betaling ontvangen bij de voorbereiding van dit artikel of bij het uitvoeren van de studie.