Frontiers in Pediatrics

Background

Diaphyseale stressfracturen van het voorste scheenbeen worden vaak gezien bij hardlopers en dansers en worden beschouwd als stressfracturen met een “hoog risico” vanwege de langdurige genezing (1). Deze letsels kunnen verschijnen als de “gevreesde zwarte lijn” over de voorste tibiale cortex; er is echter aangetoond dat gewone röntgenfoto’s een lage gevoeligheid (10-50%) hebben voor het opsporen van stressfracturen, vooral als ze vroeg in het klinische beloop worden gepresenteerd (2). Hoewel in eerste instantie een conservatieve behandeling wordt aanbevolen, kan een vroegtijdige chirurgische ingreep worden overwogen bij patiënten met risicofactoren die geassocieerd worden met een vertraagde genezing (d.w.z. metabole of voedingsproblemen). Onderzoek naar de etiologie van de stressfractuur buiten de activiteit is nodig bij atypische presentaties.

De arts moet rekening houden met de kenmerken van de stressfractuur evenals met het sportniveau en de atletische tijdlijn van de atleet. Een voordeel van vroeg chirurgisch ingrijpen is een snellere terugkeer naar sport, met een gemiddelde tijdlijn van 4 maanden (3) in vergelijking met 6-12 maanden bij conservatieve behandeling. De huidige chirurgische opties omvatten IM-nagels, spankrachtplaten en technieken zoals boren en debridement van de fractuurplaats met bottransplantatie (1, 4-6). Momenteel bestaan er geen specifieke richtlijnen voor de behandeling van voorste tibiale diafyseale stressfracturen, en deze moeten van geval tot geval worden behandeld.

Informed Consent

De University of Texas Southwestern Medical Center Institutional Review Board zag af van schriftelijke geïnformeerde toestemming voor de publicatie van dit casusverslag. In plaats daarvan werd mondelinge toestemming van de patiënt en de voogd verkregen voor de publicatie van de casusreportage.

Casusreportage

Een 16 jaar en 7 maanden oude Afro-Amerikaanse vrouw, die deelneemt aan meerdere sporten waaronder cheer, softbal en wedstrijdvolleybal, presenteert zich met 5 maanden van verergerende atraumatische bilaterale pijn in het voorste been. Ze traint normaal gesproken 6 uur per dag en 4 dagen per week. Aanvankelijk trad haar pijn alleen op bij sportgerelateerde activiteiten; maar na een recent 3-daags volleybaltoernooi verergerde haar pijn acuut, maar verbeterde met rust.

Ze ontkende een voorgeschiedenis van stressfracturen, meerdere eerdere fracturen, en een familiegeschiedenis van botziekten, zoals osteogenesis imperfecta. Ze is verder gezond met menarche op de leeftijd van 11 en meldde normale cycli. De moeder meldde dat de patiënte geen problemen had met haar dieet, maar wel gezonder zou kunnen eten. De patiënte had een normale BMI, met geen verontrustende tekenen van metabole of hormonale afwijkingen.

Na het verkrijgen van röntgenfoto’s en een lichamelijk onderzoek, bleek de patiënte bilaterale meervoudige anterior cortex mid-tibiale diafyseale stressfracturen te hebben. Drie focale lucencies werden genoteerd over de anterieure cortex van de rechter mid-tibiale diafyse en één over de linker met bilaterale corticale verdikking en periosteale reactie (figuur 1).

Er werden botmetabole labs en bilaterale CT-scans van de onderste ledematen gemaakt. Het serumcalcium van de patiënte was normaal met 9,4 mg/dL, maar haar 25-hydroxy vitamine D was laag met 17 ng/mL, en bij haar werd een vitamine D-tekort vastgesteld. Alle andere uitslagen bleken binnen de normale grenzen te liggen. Ze werd gestart met een hoge dosis vitamine D van 50.000 IE per week gedurende 8 weken, en werd doorverwezen naar een geregistreerde diëtist voor consultatie. CT-scan van de bilaterale onderste ledematen toonde een bijkomend kleiner lucent defect in de linker anterieure cortex proximaal van de stressfractuur die op röntgenfoto’s was waargenomen.

De atypische aard van meervoudige stressfracturen en een lage vitamine D-spiegel waren verontrustend voor een mogelijk langdurige genezing. Na uitvoerig overleg met de patiënte en haar ouders over het activiteitenniveau en de risico’s van operatieve behandeling, wilden zij overgaan tot operatie om mogelijk sneller terug te keren naar wedstrijdvolleybal in de hoop een studiebeurs te kunnen bemachtigen. Ze onderging eerst een transpatellaire pees geruimde intramedullaire spijker van de meer symptomatische linker tibia met proximale en distale borgschroeven (7). Zes weken later onderging zij een IM nagelbehandeling van de contralaterale tibia. Kort na de ingreep aan het rechterscheenbeen volgde zij fysiotherapie, waarbij de nadruk lag op een sportspecifieke terugkeer naar het spel. Drie en een halve maand na de operatie meldde ze dat de pijn drastisch was verbeterd en dat ze weer geleidelijk aan kon gaan sporten. De radiografische verbetering van de lineaire lucencies werd gewaardeerd. Bij de 1-jaar postoperatieve follow-up was de patiënte weer volledig aan het sporten (HSS Pedi-FABS = 23) en meldde ze minimale pijn aan de voorzijde van de knie bij impact-gerelateerde activiteiten. Ze ging over op 1000 IE QD vitamine D-supplementen en haar meest recente 25-hydroxy vitamine D-spiegel was normaal met 41 ng/mL (figuur 2).

Discussie

Meervoudige stressfracturen van de voorste tibiale cortex waarbij bilaterale onderste ledematen betrokken zijn, komen niet vaak voor bij pediatrische atleten. Er is een geval bekend van een 21-jarige voetbalsporter met meervoudige stressfracturen van de voorste tibiale cortex van één extremiteit, die later een tibiale stressfractuur ontwikkelde aan de contralaterale zijde (8). De patiënt slaagde niet in conservatieve behandeling en werd operatief behandeld met IM-nagels.

Tibiale stressfracturen maken 26-40% uit van alle stressfracturen, het meest voorkomend bij afstandslopers (5). De drie meest voorkomende plaatsen voor tibiale stressfracturen zijn posteromediale cortex (meest voorkomend), tibiaal plateau, en anterieure cortex. De anterieure cortex (spanningszijde van de tibia) is in ongeveer 5% van deze gevallen aangedaan (9). Stressfracturen waarbij de cortex anterior betrokken is, werden voor het eerst vermeld door Burrows in 1956, die de laesie beschreef bij vijf balletdansers (10). De meeste tibiale stressfracturen hebben de neiging te genezen met conservatieve behandeling, maar die waarbij de voorste cortex betrokken is, lopen een verhoogd risico op langdurig herstel, vertraagde genezing, non-union, of zelfs volledige fractuur.

Er zijn meerdere factoren die een atleet kunnen predisponeren voor het ontwikkelen van stressfracturen. Voorbeelden van intrinsieke factoren zijn metabole botziekten en voedings- of hormonale tekortkomingen. Met name jonge vrouwelijke atleten met een lage BMI en een voorgeschiedenis van amenorroe lopen een verhoogd risico op stressfracturen en moeten worden gescreend op een mogelijke vrouwelijke atleetendriehoek (11). Extrinsieke factoren zijn onder meer het type sport, het trainingsoppervlak, schoenslijtage, en meestal een plotselinge toename van het trainingsschema (12). Deze patiënte deed aan matig intensieve sporten zonder een significante verandering in activiteit en bleek een significant onderliggend vitamine D-tekort te hebben. Vitamine D-tekort is in de literatuur gemeld bij patiënten met stressfracturen aan de onderste ledematen en moet worden geëvalueerd als klinische bezorgdheid daartoe aanleiding geeft (13, 14). Voeding, genetica en deelname aan gewichtdragende activiteiten beïnvloeden de opbouw van botmassa in de pediatrische populatie, waarbij ongeveer 90% van de volwassen botmassa wordt verworven tijdens de adolescentie (15, 16) Voeding en dieet zijn belangrijke overwegingen voor de gezondheid van de botten en de preventie van botbreuken. Een verhoogde consumptie van calcium, vitamine D en eiwitten kan een preventieve rol spelen tegen de ontwikkeling van stressfracturen. (5, 6, 14, 17-20) Prospectieve studies met alleen vrouwen toonden aan dat een verhoogde inname van calcium- en vitamine D-supplementen, calcium uit de voeding of zuivelproducten (calcium, vitamine D en eiwit) geassocieerd was met een verlaagde incidentie van stressfracturen (13, 21, 22).

Er zijn momenteel geen specifieke richtlijnen voor de behandeling van voorste tibiale diaphyseale stressfracturen (1). De rol van een eerste operatie is onduidelijk. Een proef met conservatieve behandeling wordt gewoonlijk aanbevolen voor de eerste 3-6 maanden, met inbegrip van rust, aangepaste gewichtsbelasting, activiteitsaanpassing, LIPUS (low-intensity pulsed ultrasound) en ECST (extracorpeal shockwave therapy) (3, 23, 24). Chirurgisch ingrijpen wordt aanbevolen bij aanhoudende symptomen, vertraagde genezing of non-union; bij de topsporter kunnen echter de voordelen van een snelle terugkeer naar sport met chirurgisch ingrijpen worden overwogen. Bij conservatief behandelde tibiale stressfracturen kan het meer dan 12 maanden duren voordat ze genezen, vergeleken met een terugkeer naar de sport van 11 weken tot 4 maanden met een spangordelplaat of IM-nagel van de tibia (4, 10, 25). In één onderzoek bij 50 patiënten met conservatief behandelde voorste tibiale stressfracturen bleek slechts 40% succesvol terug te keren naar volledige activiteit (26).

Beschreven chirurgische behandelingsopties voor voorste tibiale stressfracturen in het midden van de schacht omvatten boren (9), excisie/transplantatie (9), trekbandplateren (25), of IM-fixatie (3, 27). Intramedullaire fixatie wordt aanbevolen met goede tot uitstekende resultaten; tussen 47,4 en 73,2% van de patiënten kan echter een vorm van restkniepijn hebben (28, 29). Spanningsbandplaatsing is een optie geweest om pijn in de anterieure knie te vermijden bij atleten op hoog niveau; het is echter niet geïndiceerd wanneer meerdere lucencies worden geïdentificeerd. In dit geval verdween de pijn in de voorste tibia met wat residuele pijnklachten in de voorste knie, verlicht door mobilisatie en stretching van de patella.

Er is een gebrek aan literatuur die de initiële chirurgische behandeling van voorste tibiale cortex stressfracturen ondersteunt, vandaar dat het vergelijken van chirurgische en conservatieve behandeling moeilijk is. Bij deze patiënte toonden 1 jaar postoperatieve röntgenfoto’s nog enkele tekenen van anterior tibiale cortex lucency, wat ons liet zien dat deze waarschijnlijk nog niet genezen zouden zijn met conservatieve behandeling. Hoewel ze weer volledig actief is, heeft ze nog steeds last van activiteitsgerelateerde pijn, waarvan wordt aangenomen dat het patellofemorale pijn is, die wordt verlicht door plaatselijke NSAID’s.

Bij de behandeling van jonge pediatrische atleten met meervoudige stressfracturen van de tibia anterior is het belangrijk dat de arts de doelen van de atleet in ogenschouw neemt om de beste conservatieve vs. vroegtijdige operatieve behandeling aan te bevelen. Vermoedens van andere intrinsieke factoren die bijdragen tot meervoudige stressfracturen, waaronder een slechte metabolische gezondheid van de botten, moeten worden onderzocht. Calcium en vitamine D kunnen een belangrijke rol spelen in de preventie van stressfracturen; er zijn echter meer prospectieve studies nodig om dit bij pediatrische atleten te evalueren.

Data Availability Statement

Alle datasets die voor dit onderzoek zijn gegenereerd, zijn opgenomen in het manuscript/supplementary files.

Ethics Statement

De noodzaak van ethische goedkeuring voor deze studie werd opgeheven door UT Southwestern Human Research Protection Program.

Author Contributions

Alle auteurs hebben een substantiële bijdrage geleverd aan de conceptie of het ontwerp van het werk. Alle auteurs hebben het werk ook opgesteld of kritisch herzien op belangrijke intellectuele inhoud, en hebben definitieve goedkeuring gegeven aan de te publiceren versie, en zijn akkoord om verantwoordelijk te zijn voor alle aspecten van het werk om ervoor te zorgen dat vragen met betrekking tot de nauwkeurigheid of integriteit van een deel van het werk op de juiste wijze worden onderzocht en opgelost.

Conflict of Interest

De auteurs verklaren dat het onderzoek werd uitgevoerd in de afwezigheid van enige commerciële of financiële relaties die zouden kunnen worden opgevat als een potentieel belangenconflict.