Brodie’s Abscess in a Patient Presenting with Sickle Cell Vasoocclusive Crisis

Abstract

Po raz pierwszy opisany przez Sir Nicholasa Brodie w 1832 roku, ropień Brodie’go jest zlokalizowanym podostrym lub przewlekłym zakażeniem kości, typowo obserwowanym w metafazach kości długich u dzieci i młodzieży. Rozpoznanie może okazać się enigmatyczne z uwagi na brak objawów klinicznych choroby ogólnoustrojowej. Przedstawiamy bardzo ciekawy przypadek ropnia Brodiego, który u 20-letniej pacjentki z chorobą sierpowatokrwinkową przebiegał pod postacią kryzy naczyniowej i dokonujemy przeglądu piśmiennictwa.

1. Wprowadzenie

Ropień Brodiego jest rzadką postacią zapalenia kości i szpiku kostnego. Polega na podostrym lub przewlekłym zakażeniu kości z rozwojem zlokalizowanego ropnia, zwykle w obrębie metafizy kości długich. Kość piszczelowa jest najczęściej zajętą kością, a gronkowiec złocisty jest najczęstszym identyfikowanym organizmem. Rozpoznanie jest zwykle stawiane za pomocą obrazowania radiologicznego, ponieważ objawy choroby ogólnoustrojowej są często nieobecne. Opisano przypadek ropnia Brodiego u pacjentki z bólem kości, który początkowo przypisano chorobie sierpowatokrwinkowej.

2. Opis przypadku

20-letnia pacjentka z chorobą sierpowatokrwinkową, osteonekrozą prawego biodra z przewlekłym bólem prawego biodra i astmą zgłaszała się skarżąc się na ból obu ud od 5 dni. Ból rozpoczął się po jeździe na łyżwach, ale pacjentka zaprzeczała, aby doznała jakiegokolwiek bezpośredniego urazu kończyn. Przy przyjęciu była gorączkująca i tachykardyczna, z liczbą leukocytów 25,3 × 109/l i hemoglobiną 7,0 g/dl. Nie stwierdzono tkliwości przy palpacji bioder obustronnie ani tkliwości przy palpacji stawów, ale zauważono nieokreślony obrzęk w prawej przedniej części uda, który według pacjentki miał charakter przewlekły.

Postawiono wstępną diagnozę kryzysu bólowego związanego z chorobą sierpowatokrwinkową z zespołem ogólnoustrojowej odpowiedzi zapalnej i przeprowadzono badania w kierunku sepsy. Chora otrzymała leki przeciwbólowe i płyny dożylne, a także prostą transfuzję krwi. W 2. dobie hospitalizacji stwierdzono u niej utrzymującą się gorączkę i leukocytozę, w związku z czym rozpoczęto empiryczne podawanie dożylne lewofloksacyny. W tym czasie, jej ból lewego uda wydawał się pogarszać, z nowym obszarem obrzęku i ciepła, ale bez tkliwości. Wykonano zdjęcie rentgenowskie lewego biodra i lewego uda, które wykazało niejednorodny wygląd trzonu bliższego lewej kości udowej, co uznano za prawdopodobne wtórne do osteodystrofii sierpowatej, zawału lub infekcji.

Posiewy krwi pacjentki uzyskane przy przyjęciu nie wykazały wzrostu, a posiew moczu był ujemny. Jej zdjęcie rentgenowskie klatki piersiowej nie wykazało zapalenia płuc. Jednakże klinicznie nie wydawało się, aby stan pacjentki poprawiał się, z utrzymującą się gorączką i leukocytozą. Poziom białka C-reaktywnego był podwyższony do 7,8 mg/dl, w związku z czym zwiększono dawkę lewofloksacyny i dodano wankomycynę. Ze względu na rosnące podejrzenie zapalenia kości wykonano rezonans magnetyczny lewej kończyny dolnej. Wykazał on 2 obszary zlokalizowanego gromadzenia się płynu: pierwszy znajdował się w przedniej części bliższej nasady lewego uda, w mięśniu czworogłowym, o wymiarach ok. 1,8 × 2,0 × 4,0 cm. Drugi znajdował się w bocznej części proksymalnego lewego uda, pomiędzy mięśniem czworogłowym a tkanką podskórną, i mierzył około 2,8 × 3,0 × 10,0 cm. Obszary te miały niską intensywność sygnału w obrazowaniu ważonym T1 i wysoką intensywność sygnału w sekwencjach wrażliwych na płyn. Zauważono ropień w obrębie lewej bliższej kości udowej, z przewodem komunikacyjnym rozciągającym się od ropnia w kości do leżących nad nim mięśni i tkanki podskórnej (ryc. 1). Wyniki radiologiczne były zgodne z ropniem Brodiego.

(a)

(b)

(a)
(b)

Zapytano o konsultację ortopedyczną, a następnie pacjentkę poddano nacięciu i drenażowi ropni uda lewego na sali operacyjnej. W obrębie mięśni uda stwierdzono dużą ilość ropnej wydzieliny, która przedostawała się do kości. Zidentyfikowano również dwa ubytki w kości, z których wydawało się, że wydobywa się ropa. Obszar ten został oczyszczony i nawodniony, pozostawiono dren Jackson Pratt in situ, a ranę zamknięto. Do schematu antybiotykoterapii dodano klindamycynę. Po zabiegu leukocytoza zaczęła powoli spadać, a pacjentka stała się afebrylna. Rozpoczęto fizykoterapię w celu wczesnej mobilizacji, którą dobrze tolerowała. Posiewy z rany uzyskane podczas zabiegu nacięcia i drenażu nie wykazały wzrostu drobnoustrojów. W 3. dobie pooperacyjnej (POD) usunięto dren.

Przebieg pooperacyjny był następnie powikłany utrzymującą się gorączką, która rozpoczęła się w 4. dobie pooperacyjnej. Wykonano oznaczenie białka C-reaktywnego wysokiej czułości (hs-CRP), które było znacznie podwyższone i wynosiło 101,54 mg/l (norma < 0,5 mg/l). W tomografii komputerowej obu kończyn dolnych stwierdzono ropnie przedniej powierzchni uda, obejmujące liczne grupy mięśniowe obu kończyn dolnych. Zmieniono antybiotykoterapię na Imipenem. Chorą przewieziono z powrotem na salę operacyjną, gdzie wykonano nacięcie i drenaż ropni uda lewego i prawego. W obrębie tkanek miękkich przedniej powierzchni uda prawego stwierdzono obfitą ilość materiału ropnego, który komunikował się z otworem w bliższej nasadzie kości udowej. Eksploracja uda lewego ujawniła niewielkie ilości ropy i krwiak wokół kości udowej, a także wcześniej stwierdzone ubytki w kości. W prawym i lewym udzie pozostawiono dreny Jacksona Pratta. Uzyskane posiewy z rany były ponownie ujemne, bez organizmów widocznych w barwieniu metodą Grama.

Niestety, u pacjentki nadal występowały skoki gorączki i utrzymywała się leukocytoza. Powtórne posiewy krwi, moczu i RTG klatki piersiowej były negatywne. Wykonano powtórną tomografię komputerową kończyn dolnych, która wykazała resztkowy ropień w mięśniu iliopsoas i mięśniu vastus lateralis uda lewego oraz w udzie prawym. Antybiotyki włączono do wankomycyny i lewofloksacyny, a następnie zmieniono na Linezolid i Piperacillin-Tazobactam. Przeprowadzono przezskórny drenaż ultrasonograficzny pozostałych ropni uda obustronnie: zidentyfikowano 3 ropnie uda prawego i zdrenowano około 4,5 mL płynu ropnego; z kolekcji płynu uda lewego odessano około 4,0 mL płynu. Tomografia komputerowa po zabiegu wykazała minimalną pozostałość płynu ropnego. Dreny Jacksona Pratta były utrzymywane in situ i nadal odprowadzały umiarkowane ilości płynu surowiczo-krwistego.

Trzy dni po drenażu przezskórnym pacjentka pozostawała afebrylna, a jej liczba leukocytów konsekwentnie wykazywała tendencję spadkową. Wykonano powtórną tomografię komputerową kończyn dolnych, która wykazała zmniejszone gromadzenie się płynu i obrzęk tkanek miękkich ud w porównaniu z wcześniejszymi badaniami, zmiany kostne zgodne z osteodystrofią sierpowatokrwinkową oraz przewlekłe zapalenie kości. Pacjentka została wypisana do szpitala długoterminowego w celu ułatwienia kontynuacji dożylnej antybiotykoterapii wankomycyną i Piperacillin-Tazobaktamem przez co najmniej 6 tygodni. Po 3 tygodniach zgłosiła się na kontrolę do kliniki chorób zakaźnych, gdzie stwierdzono, że czuje się dobrze, bez epizodów gorączki i ze znacznie zmniejszonym bólem. Powtórne oznaczenie hs-CRP było znacznie niższe i wynosiło 33,75 mg/l. Kontynuowano podawanie antybiotyków w proponowanym przebiegu.

3. Dyskusja

Ropień Brodiego można zdefiniować jako ograniczony ropień w obrębie kości otoczony sklerotycznym obrzeżem gęstej kości. Jest to rzadka forma podostrego zapalenia kości, która została po raz pierwszy opisana przez Sir Benjamina Brodie w 1832 roku. Zidentyfikował on 8 przypadków zapalenia kości piszczeli, w których infekcja była dobrze odgraniczona, o podostrym lub przewlekłym przebiegu (raczej niż ostrym) i bez dowodów na chorobę ogólnoustrojową lub gorączkę. Ropień jest zwykle zlokalizowany w obrębie metafizy kości długich, chociaż w niektórych przypadkach odnotowano zaangażowanie diaphysealne. Diaphyseal zaangażowanie uważa się za bardziej powszechne u dorosłych . Kość piszczelowa jest najczęściej zaangażowanych kości, ale przypadki obejmujące kości udowej, strzałkowej, łokciowej, promieniowej i talii zostały również zgłoszone. Ropnie Brodiego występują głównie u dzieci i młodzieży w średnim wieku 19,5 lat, z niewielką przewagą mężczyzn (stosunek liczby mężczyzn do liczby kobiet wynosi 3 : 2). Najczęściej identyfikowanym patogenem jest staphylococcus aureus, chociaż w około 25% przypadków, żaden organizm nie jest identyfikowany. Inne patogeny, takie jak Pseudomonas aeruginosa, Klebsiella spp. i Salmonella typhi zostały zgłoszone w literaturze .

Pacjenci mogą przedstawić skarżąc się na głęboki ból w obszarze dotkniętym trwający od tygodni do miesięcy w przypadku braku urazu i są zazwyczaj afebrile. Wyniki badań laboratoryjnych zwykle obejmują prawidłową liczbę białych krwinek i ich zróżnicowanie. Wskaźnik sedymentacji erytrocytów i poziom białka C-reaktywnego mogą być prawidłowe lub podwyższone w około 50% przypadków, sugerując aktywną infekcję. Diagnoza jest stawiana głównie na podstawie obrazowania radiologicznego: zwykłe zdjęcia rentgenowskie ujawniają obszar centralnego przejaśnienia otoczony sklerotycznym marginesem. Tomografia komputerowa (CT) wykazuje cechy widoczne na zwykłym zdjęciu rentgenowskim, ale poprawia wizualizację dróg zatokowych i ekscentrycznie położonych sekwestrów, które pomagają w wykrywaniu infekcji. Rezonans magnetyczny (MRI) wykazuje charakterystyczne cechy, w tym wyraźne wzmocnienie krawędzi, znak „podwójnej linii” i znak „penumbry” oraz ujawnia dobrze ograniczony charakter zmiany w porównaniu z bardziej rozległym zaangażowaniem widocznym w rozsianym zapaleniu kości i szpiku kostnego. SPECT-CT jest hybrydową techniką obrazowania, która była również wykorzystywana w diagnostyce ropnia Brodiego. Integruje ona tomografię komputerową z emisją pojedynczych fotonów (SPECT) i rutynową tomografię komputerową, pozwalając na bezpośrednie połączenie informacji morfologicznych i funkcjonalnych. Korelacja obrazowania czynnościowego z danymi anatomicznymi zwiększa czułość i swoistość wykrywania i lokalizacji procesu zakaźnego lub nowotworu poprzez unikanie wyników fałszywie dodatnich i niejednoznacznych obserwowanych w scyntygrafii. Ropień Brodiego został opisany radiologicznie jako „geograficzna, lityczna zmiana z umiarkowanie dobrze lub dobrze zdefiniowanymi krawędziami, bez masy tkanek miękkich, macierzy, zniszczenia kory lub powiększenia kości występująca w kościach długich”. Analiza histopatologiczna próbek chirurgicznych może również pomóc w diagnozie.

Leczenie ropnia Brodiego zazwyczaj obejmuje chirurgiczne oczyszczenie i przedłużoną antybiotykoterapię, zwykle trwającą około sześciu tygodni. Debridement chirurgiczny powinien być dokładny, z usunięciem wszystkich martwiczych, nieżywotnych kości i każdej zainfekowanej tkanki ziarninowej, aby zapobiec reinfekcji. Debridement dostarcza również próbki, które pomogą zidentyfikować patogen będący przyczyną choroby. Wybór antybiotyku powinien być podyktowany danymi z hodowli, jeśli są dostępne. Przeszczep kości powinien być brany pod uwagę u pacjentów ze zmianami większymi niż 3 cm lub u tych, u których istnieje ryzyko złamania.

Nasz przypadek jest unikalny ze względu na konfundujący kryzys naczyniowy związany z chorobą sierpowatych krwinek, z którym nasz pacjent prezentował się, co mogło tłumaczyć jej ból. Niektórzy pacjenci z chorobą sierpowatych krwinek również zgłaszają przewlekły podstawowy łatwy do opanowania ból w kończynach, nawet jeśli nie są w ostrym kryzysie. Ból uda był początkowo przypisywany kryzysowi wazokluzyjnemu, a rozpoznanie ropnia Brodiego postawiono dopiero po wykonaniu rezonansu magnetycznego kończyn dolnych z powodu utrzymującej się gorączki. Według naszej wiedzy opisano tylko jeden wcześniejszy przypadek ropnia Brodiego maskującego przełom wazokluzyjny w przebiegu choroby sierpowatokrwinkowej. Pacjent został zdiagnozowany za pomocą obrazowania SPECT-CT i był leczony chirurgicznym usunięciem guza oraz dożylnymi antybiotykami. Ropień Brodiego powinien być zatem brany pod uwagę w diagnostyce różnicowej u pacjentów z chorobą sierpowatokrwinkową, u których występuje wazokluzyjny zespół bólowy.

4. Wnioski

Ropień Brodiego jest rzadkim podostrym zapaleniem kości i szpiku, które może przebiegać spokojnie, bez gorączki lub dowodów na zakażenie ogólnoustrojowe. Dlatego do postawienia diagnozy konieczne jest podejrzenie kliniczne. Rozpoznanie jest zwykle stawiane za pomocą obrazowania radiologicznego, a stan jest leczony chirurgicznym usunięciem tkanki kostnej i antybiotykami. Ropień Brodiego powinien być brany pod uwagę w diagnostyce różnicowej pacjentów z sierpowatymi komórkami skarżących się na podostry ból kości.

Konflikt interesów

Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów i nie otrzymali żadnego wynagrodzenia za przygotowanie tej pracy lub przeprowadzenie badania.