Powstawanie i zamykanie przetoki aortalno-przedsionkowej: przegląd systematyczny

Wprowadzenie

Przepływ krwi między aortą a przedsionkiem jest rzadkim, ale złożonym stanem patologicznym, znanym również jako przetoka aortalno-przedsionkowa (AAF). Mogą wystąpić objawy ogólnoustrojowe, takie jak niewydolność serca, osłabienie i obrzęk, jak również objawy bardziej miejscowe, w tym duszność, ból w klatce piersiowej, kołatanie serca, zmęczenie lub kaszel.

Dokładna częstość występowania AAF jest obecnie nieznana, a w naszej wiedzy istnieje wiele luk dotyczących różnych aspektów AAF, takich jak strategie diagnostyczne i możliwości postępowania. Celem niniejszej pracy był systematyczny przegląd dostępnego piśmiennictwa opisującego przypadki AAF. Dane te pozwolą na poznanie charakterystyki demograficznej AAF, przedoperacyjnych technik obrazowania stosowanych w diagnostyce AAF, anatomii i przyczyn AAF, a także dostarczą informacji na temat opcji terapeutycznych AAF i ich wyników. Dane te powinny umożliwić chirurgom początkowe zapobieganie wystąpieniu tego stanu, jak również optymalne leczenie, gdy już wystąpi.

Pozyskiwanie dowodów

Systematycznie dokonywaliśmy przeglądu piśmiennictwa dotyczącego powstawania i zamykania AAF. Przeprowadzono oddzielne kwerendy w bazach Medline (PubMed), EMBASE i Cochrane. Użyto następujących haseł MESH: atrium, ventricle, fistula, cardiac, shunts, aortic, aorto-atrial tunnels and coronary cameral fistula. Do analizy brano pod uwagę wszystkie prace, niezależnie od ich jakości i czasopisma, w którym zostały opublikowane. W celu wyselekcjonowania odpowiednich prac zastosowano rygorystyczne kryteria oraz przegląd tytułów i streszczeń. Uwzględniono wszystkie prace i doniesienia na temat powstawania i zamykania AAF. Wykluczono doniesienia nie napisane w języku angielskim, jak również doniesienia bez wyraźnego opisu AAF lub zamknięcia AAF. Nie zidentyfikowano randomizowanych badań kontrolowanych ani badań klinicznych. Oceniliśmy pozostałe opisy przypadków. Zidentyfikowaliśmy 132 opisy przypadków z łączną liczbą 136 pacjentów do naszej analizy (Rycina 1). W każdym z tych raportów wyodrębniliśmy następujące informacje: rok publikacji, liczbę pacjentów, wiek, płeć, wcześniejszą operację kardiochirurgiczną, czas od operacji do powstania AAF, drogę przetoki, przypuszczalną przyczynę AAF, technikę chirurgiczną zamknięcia AAF, obserwację i wynik (Tabela 1).

Rycina 1 Schemat wyboru badań.

Tabela 1 Lista wszystkich analizowanych artykułów
Pełna tabela

Synteza dowodów

Demografia

7% badanych artykułów zostało opublikowanych w okresie od 1960 do 1980 roku. Około 70% artykułów zostało opublikowanych po 2000 roku, a około 35% po 2010 roku (ryc. 2A). Większość opisów przypadków AAF pochodziła ze Stanów Zjednoczonych Ameryki (39 przypadków), a następnie z Wielkiej Brytanii (12 przypadków). Najwięcej publikacji azjatyckich pochodziło z Indii (11 przypadków), Japonii (12 przypadków) i Turcji (12 przypadków). Wśród 136 analizowanych przypadków występowania AAF stosunek liczby mężczyzn do liczby kobiet wynosił około 2:1. Wiek pacjentów w opisanych opisach przypadków wahał się od 5 dni do 85 lat (mediana 51 lat, średnia 46 lat) (ryc. 2B).

Rycina 2. Dane demograficzne populacji pacjentów z AAF. (A) Liczba artykułów opublikowanych na temat AAF w czasie; (B) występowanie AAF w poszczególnych grupach wiekowych. AAF, aorto-atrial fistula.

Imaging

W 130 ze 136 przypadków podano informacje dotyczące zastosowania przedoperacyjnych technik obrazowania. W większości przypadków, w których wykorzystano badania obrazowe, preferowano echokardiografię (83,1%) i angiografię (59,6%) (tab. 2 i 3). Spośród 113 opisanych przypadków, w których zastosowano echokardiografię, w równym stopniu wykorzystano technikę przezklatkową (23,9%) i przezprzełykową (24,8%) lub kombinację obu tych metod (23,0%), natomiast w 28,3% przypadków nie sprecyzowano, jaką technikę zastosowali autorzy (tab. 3).

Tabela 2 Przedoperacyjne badania diagnostyczne, liczba przypadków, wszystkie przypadki (136)
Pełna tabela

Tabela 3 Przedoperacyjne badania diagnostyczne, odsetki, all cases (136)
Full table

Anatomy

Tworzenie przetoki z aorty wstępującej do przedsionków występowało częściej do prawego przedsionka (86 ze 136 przypadków) w porównaniu z lewym przedsionkiem (41 ze 136 przypadków), przy stosunku LA do RA wynoszącym 1:2.1. U dwóch chorych droga przetoki pochodziła z aorty zstępującej do lewego przedsionka (DescAo-LA) (1,2). Bardzo rzadkie były przypadki tworzenia się przetoki z aorty zstępującej do prawego przedsionka (DescAo-RA) (3), przetoki zarówno do lewego, jak i prawego przedsionka (4,5), przetoki pomiędzy aortą wstępującą, prawym przedsionkiem i prawą komorą (6-8) oraz przetoki pomiędzy aortą wstępującą, lewym przedsionkiem i lewą komorą (9) (ryc. 3,4 i tab. 4).

Rycina 3 Rodzaje AAF. AAF, aorto-atrial fistula.

Rycina 4 Schematyczny zarys ilustrujący częstość występowania różnych typów AAF. AAF, aorto-atrial fistula.

Tabela 4 Typ AAF, wszystkie przypadki (136)
Pełna tabela

Przyczyny

W większości przypadków (22,8%) przyczyną powstania AAF było zapalenie wsierdzia. W 71% tych przypadków obecny był również ropień okołobłoniasty. Ponadto 45,2% pacjentów było wcześniej operowanych z użyciem protezy zastawki. Drugą najczęstszą przyczyną były tętniaki aorty (22,1%), głównie powikłane rozejściem się ściany aorty. Przyczyny wrodzone (11,8%) były również odpowiedzialne za pewną liczbę AAF. W tej grupie 81,2% przetok prowadziło z aorty do prawego przedsionka, a tylko 18,8% do lewego przedsionka. Co ciekawe, urazy klatki piersiowej były stosunkowo rzadką przyczyną AAF, stanowiąc przyczynę jedynie w 3,7% wszystkich zgłoszonych przypadków.

W 15,4% przypadków wytworzenie przetoki było wtórne do operacji kardiochirurgicznej. Tętniaki przeszczepu żyły odpiszczelowej (SVG) po operacji pomostowania tętnic wieńcowych były odpowiedzialne za 9,6% przypadków wytworzenia AAF. Ponadto w 7,4% przypadków za powstanie AAF odpowiadało wcześniejsze zamknięcie ubytku przegrody międzyprzedsionkowej za pomocą urządzenia (tab. 5).

Tabela 5 Przyczyny AAF, wszystkie przypadki (136)
Pełna tabela

Terapia

Jak pokazano w tabeli 6, AAF skorygowano otwartym podejściem chirurgicznym w 73,5% wszystkich przypadków. W 10,3% przypadków przetokę zamknięto przezskórnie, a w 4,4% zalecono zachowawcze postępowanie medyczne (np. diuretyki i transfuzje krwi) ze względu na wysokie ryzyko operacyjne. W jednym przypadku zaplanowano chirurgiczne zamknięcie przetoki, ale w badaniu echokardiograficznym stwierdzono jej samoistne zamknięcie. W 3,6% przypadków chory odmówił wykonania zabiegu korekcyjnego, a w 5,1% przypadków chory zmarł przed wykonaniem zabiegu. W 1,5% przypadków z AAF nie wykonano żadnego zabiegu ani interwencji medycznej, albo z powodu bardzo dużego ryzyka operacyjnego, albo z powodu braku efektów hemodynamicznych przetoki. W 0,7% przypadków nie opisano sposobu leczenia AAF. W 42% przypadków, w których zastosowano podejście chirurgiczne, przetokę zamknięto szwami. W 20% przypadków zdecydowano się na zamknięcie przetoki łatą, a w 4% podwiązano przewód. Skojarzone postępowanie polegające na założeniu szwów i zastosowaniu plastrów wystąpiło w 5% przypadków. Technika zamknięcia podczas operacji naprawczej nie została opisana w 29% przypadków (tab. 6). W przypadku przezskórnego zamykania przetoki z wyboru stosowano zamknięcie za pomocą urządzenia Amplatzer (71,4%), następnie embolizację cewką (14,3%), stenty pokrywane (7,15%) i wreszcie zamknięcia balonowe (7,15%) (tab. 6).

Tabela 6 Leczenie AAF, wszystkie przypadki (136)
Pełna tabela

Wyniki

W 74,3% wszystkich badanych przypadków naprawa przetoki zakończyła się sukcesem i chorzy przeżyli zabiegi. W 14,7% przypadków chorzy nie przeżyli, a w 11,0% przypadków nie podano wyniku leczenia. W 83% wszystkich przypadków chirurgicznych naprawa przetoki zakończyła się sukcesem, a chorzy przeżyli zabiegi. W 85,7% wszystkich przezskórnych korekcji przetoki naprawa zakończyła się powodzeniem, a pacjenci przeżyli zabiegi (Tabela 7).

Tabela 7 Wyniki AAF, wszystkie przypadki (136)
Pełna tabela

Dyskusja

Dokonaliśmy systematycznego przeglądu piśmiennictwa w poszukiwaniu doniesień na temat AAF. Nie zidentyfikowaliśmy żadnych raportów na temat systematycznych rejestrów lub prób klinicznych badających AAF. Cała nasza wiedza na temat AFF jest więc obecnie oparta na opisach przypadków. Na podstawie przedstawionych opisów przypadków można stwierdzić, że:

• Małe AAF mogą być bezobjawowe i mogą być leczone zachowawczo poprzez zmniejszenie obciążenia następczego serca i zastosowanie diuretyków. W takich przypadkach zaleca się ścisłą obserwację pacjenta przez dłuższy czas, a jeśli stan kliniczny ulegnie pogorszeniu, należy rozważyć aktywne zamknięcie przetoki.
• Duże AAF wymagają natychmiastowego zamknięcia przezskórnego lub chirurgicznego. Samoistne zamknięcie AAF jest bardzo rzadkie, a leczenie zachowawcze musi być zdecydowanie odradzane w przypadkach z dużymi przetokami lub wystąpieniem objawów klinicznych.
• Chociaż liczba przypadków jest niewielka, w porównaniu z zabiegiem chirurgicznym, przezskórne zamknięcie przetoki daje porównywalne wyniki.

Podejście chirurgiczne w celu zamknięcia przetoki często wiąże się z jej zaszyciem lub zastosowaniem łaty. W ciągu ostatnich kilku lat coraz częściej stosuje się przezskórne zamykanie AAF. Nie ma specyficznych urządzeń do przezcewnikowego zamykania przetok, ale urządzenia takie jak Amplatzer Septal Occluder, używane do zamykania ubytków w przegrodzie międzyprzedsionkowej, udowodniły swoją przydatność w tym celu. Ogólny wskaźnik powodzenia leczenia wynosi co najmniej 70%, a śmiertelność około 15%.

Nasze badanie ma wiele ograniczeń, a głównym z nich jest to, że zgłoszone dane pochodzą z opisów przypadków lub serii przypadków. Z tych powodów prawdopodobne jest, że istnieje pewna tendencyjność publikacji, ponieważ jest wysoce prawdopodobne, że nie wszystkie przypadki zostały opublikowane. Co więcej, przypadki pacjentów, u których leczenie zakończyło się niepowodzeniem, są mniej prawdopodobne. Brakuje danych z większych populacji, co oznacza, że obecnie nie istnieją konkretne dane dotyczące częstości występowania i chorobowości. Niniejszy przegląd dostarcza nam wielu spostrzeżeń na temat występowania i patofizjologii AAF, a także aktualnych możliwości leczenia tego rzadkiego, ale potencjalnie zagrażającego życiu stanu.

Podziękowania

Brak.

Przypisy

Konflikt interesów: Autorzy nie mają konfliktu interesów do zgłoszenia.

1. Nihoyannopoulos P, Sapsford R, Oakley CM. Congenital fistula between the aorta and left atrium. Br Heart J 1987;57:387-90.
2. Sarkar AK, Sanjeeva NG, Waghmare NS. Association of congenital descending aorto-left atrial fistula with the aortopulmonary window and atrial septal defect. Cardiol Young 2014;24:143-4.
3. Elwatidy AF, Galal AN, Rhydderch D, et al. Aorto-right atrial fistula. Ann Thorac Surg 2003;76:929-31.
4. Dalla Pozza R, Kozlik-Feldmann R, Le TP, et al. Interventional closure of two fistulas after aortic valve surgery. Clin Res Cardiol 2009;98:451-4.
5. Sabzi F, Heidari A, Faraji R. A rare case of aortic sinuses of valsalva fistula to multiple cardiac chambers secondary to periannular aortic abscess formation from underlying Brucella endocarditis. GMS Hyg Infect Control 2015;10:Doc14.
6. Moral S, Aboal J, Morales M. Multiple aorto-right cavitary fistula: a rare complication of prosthetic valvular endocarditis in intravenous drug users. Eur J Echocardiogr 2009;10:374-5.
7. Gunarathne A, Hunt J, Gershlick A. Aorto-right atrial and right ventricular fistulae: a very rare complication of native bicuspid aortic valve endocarditis. Heart 2013;99:1708.
8. Patel V, Fountain A, Guglin M, et al. Three-dimensional transthoracic echocardiography in identification of aorto-right atrial fistula and aorto-right ventricular fistulas. Echocardiography 2010;27:E105-8.
9. Hachida M, Koyanagi H, Hanayama N, et al. Successful reconstruction of aorto-left atrial fistula following aortic valve replacement and root enlargement by the Manouguian procedure. J Card Surg 1994;9:392-8.