Pneumonie cu Exophiala care se prezintă cu o tuse cu spută neagră
Abstract
Speciile Exophiala sunt mucegaiuri negre, asemănătoare drojdiei, care pot provoca chisturi subcutanate, precum și boli diseminate. Pneumonia izolată datorată speciilor Exophiala este extrem de neobișnuită. Raportăm un caz de pneumonie izolată cu Exophiala la un pacient cu bronșiectazie care a prezentat o înrăutățire a dispneei și o tuse productivă cu spută neagră. Producerea de spută neagră, cunoscută sub numele de melanoptizie, este o constatare fizică neobișnuită cu un diagnostic diferențial limitat. După cunoștințele noastre, acesta este primul caz raportat de pneumonie Exophiala care prezintă o tuse productivă de spută neagră.
1. Introducere
Speciile Exophiala sunt ciuperci de mediu dematiacee (cu pigmentație închisă) cu o distribuție mondială. Ele sunt adesea descrise ca mucegaiuri negre, asemănătoare drojdiei . Infecția cu specii de Exophiala este neobișnuită, dar se prezintă de obicei sub formă de chisturi subcutanate și poate apărea atât la persoanele imunocompetente, cât și la cele imunocompromise . Boala diseminată este adesea neurotropică și are un prognostic slab . Pneumonia izolată cauzată de speciile Exophiala este extrem de rară. Deși s-a constatat că Exophiala dermatitidis colonizează căile respiratorii a până la 19 % din pacienții cu fibroză chistică, doar câteva cazuri de pneumonie cu Exophiala dermatitidis au fost raportate la această populație. Un număr mic de cazuri de pneumonie Exophiala dermatitidis, precum și un singur caz de pneumonie Exophiala jeanselmei au fost, de asemenea, raportate la pacienți fără fibroză chistică . Aici prezentăm un caz de pneumonie cu Exophiala la un pacient cu bronșiectazie care a prezentat o tuse productivă cu spută neagră.
2. Prezentarea cazului
O femeie în vârstă de 75 de ani cu bronșiectazie a fost trimisă la clinica de boli infecțioase cu o înrăutățire a dispneei la efort și cu o tuse productivă în ultimele 3 luni. Ea fusese diagnosticată cu bronșiectazie cu aproximativ 30 de ani mai devreme și se simțea bine până cu 7 ani înainte de prezentare, când a fost diagnosticată cu infecție pulmonară cu Mycobacterium avium complex. A fost tratată cu claritromicină, rifampicină și etambutol timp de peste 2 ani, cu ameliorarea simptomelor. În următorii câțiva ani, dispneea la efort și producția de mucus au crescut lent. În cei 5 ani anteriori prezentării, au fost efectuate 12 culturi respiratorii pentru bacili acido-rezistenți, toate fiind negative. De asemenea, în această perioadă au fost efectuate șapte culturi respiratorii fungice și toate au fost pozitive pentru Exophiala jeanselmei, despre care s-a crezut că reprezintă o colonizare. Aceste izolate au fost identificate pe baza morfologiei, despre care se știe că nu este fiabilă. În cele 3 luni înainte de prezentare, dispneea la efort și tusea s-au înrăutățit semnificativ, iar pacientul a început să producă spută neagră (Figura 1). Examenul fizic a fost neremarcabil. O tomografie computerizată toracică a evidențiat bronșiectazii neschimbate și consolidări noi în lobii inferiori. Cultura acido-rezistentă a sputei a fost negativă. Cultura fungică din spută a cultivat un mucegai negru, asemănător unei drojdii (figura 2), care a fost din nou identificat pe baza caracteristicilor morfologice ca fiind Exophiala jeanselmei. Testele de sensibilitate au demonstrat o CMI de 0,5 μg/mL pentru amfotericină B, 0,5 μg/mL pentru itraconazol și 0,25 μg/mL pentru voriconazol. Pacientul a început să primească 200 mg de itraconazol zilnic. După 6 săptămâni de tratament, pacienta nu mai producea spută neagră și a început să aibă o oarecare ameliorare a simptomelor sale. După 5 luni de tratament, pacienta a înregistrat o ameliorare dramatică a simptomelor. Terapia a fost continuată pentru un total de 6 luni.
La trei săptămâni de la oprirea itraconazolului, pacientul a dezvoltat din nou dificultăți respiratorii crescute și tuse productivă de spută neagră. Cultura fungică a sputei a cultivat în acel moment un izolat identificat morfologic ca fiind Exophiala dermatitidis. Secvențierea ADN a regiunilor ITS și D1/D2 a confirmat că specimenul este Exophiala dermatitidis. Testele de sensibilitate au evidențiat o CMI de 1 μg/mL pentru amfotericină B, 0,5 μg/mL pentru itraconazol, 0,25 μg/mL pentru posaconazol, <0,03 μg/mL pentru voriconazol și 0,015 μg/mL pentru terbinafină. Pacientul a început tratamentul cu voriconazol 200 mg de două ori pe zi, cu ameliorarea simptomelor și rezolvarea producției de spută neagră, cu un plan de continuare a tratamentului timp de cel puțin un an. Terapia a fost întreruptă după 7 luni, când pacientul a dezvoltat alopecie și neuropatie periferică. Posaconazol 300 mg de două ori pe zi a fost inițiat, dar a fost întrerupt după 2 luni, când au apărut simptome neurologice suplimentare. Pacientul a optat să nu mai urmeze niciun alt tratament antifungic în acel moment.
3. Discuție
În literatura de specialitate au fost raportate doar câteva cazuri de pneumonie cu Exophiala. Acestea includ 3 cazuri la pacienți cu fibroză chistică , 2 cazuri la pacienți cu bronșiectazii și 2 cazuri la pacienți fără boli pulmonare anterioare . Se știe că Exophiala dermatitidis colonizează căile respiratorii ale persoanelor cu fibroză chistică, dar nu au fost efectuate studii pentru a investiga dacă Exophiala dermatitidis colonizează în mod obișnuit și căile respiratorii ale pacienților cu bronșiectazie fără fibroză chistică. La pacienta noastră, specia Exophiala a fost prezentă în culturile respiratorii timp de 5 ani înainte de prezentare. Pare probabil că pacienta a fost colonizată cu acest organism timp de mai mulți ani și că infecția a apărut abia în cele câteva luni înainte de prezentare, când simptomele ei s-au agravat considerabil, a început producția de spută neagră și s-au constatat consolidări la CT. Tratamentul cu antifungice a dus la ameliorarea simptomelor și la rezolvarea producției de spută neagră.
La această pacientă, izolatele de Exophiala din culturile de spută au fost identificate inițial ca Exophiala jeanselmei și mai târziu ca Exophiala dermatitidis. Secvențierea ADN a confirmat că izolatul ulterior este într-adevăr Exophiala dermatitidis. Pare puțin probabil ca acest pacient să fi avut o infecție mixtă cu două specii de Exophiala. Scenariul cel mai probabil este că Exophiala dermatitidis a fost singurul agent etiologic, iar izolatele inițiale, care au fost identificate doar pe baza caracteristicilor morfologice, au fost identificate greșit.
Deși speciile de Exophiala produc melanină și par negre, niciun raport anterior de pneumonie cu Exophiala nu a menționat sputa neagră ca fiind o caracteristică de prezentare. Producerea de spută neagră, denumită melanoptizie, este o constatare clinică neobișnuită în general și are un diagnostic diferențial limitat. Se pare că apare cel mai des la minerii de cărbune cu fibroză masivă progresivă și pneumoconioză cavitară . A fost descrisă, de asemenea, la fumătorii de cocaină alcaloidă (crack) și ca urmare a melanomului malign . Infecția cu o altă ciupercă care produce melanină, Aspergillus niger, a fost, de asemenea, raportată ca o cauză de melanoptizie . Interesant este faptul că o pacientă care a prezentat un miccetom subconjunctival Exophiala dermatitidis a fost raportată ca având depozite negre în lacrimi .
În concluzie, pneumonia izolată cu Exophiala este o cauză rară de pneumonie care pare să apară mai frecvent la persoanele cu fibroză chistică sau bronșiectazie. Producerea de spută neagră, denumită melanoptizie, este o constatare fizică neobișnuită. Pneumonia exofială poate fi adăugată la diagnosticul diferențial la pacienții care se prezintă cu această constatare neobișnuită.
Conflict de interese
Autorii declară că nu există niciun conflict de interese în ceea ce privește publicarea acestei lucrări.
Recunoștințe
Autorii le mulțumesc lui David Roberts, M.D., și Terra Cederroth, M.D., pentru fotografiile realizate.
.