Aorto-atriell fistelbildning och stängning: en systematisk översikt

BY admin
|

Introduktion

Närvaron av blodflöde mellan aorta och förmak är ett sällsynt men komplext patologiskt tillstånd, som även kallas aorto-atriell fistel (AAF). Systemiska symtom som hjärtsvikt, svaghet och ödem kan förekomma liksom mer lokala symtom som dyspné, bröstsmärta, hjärtklappning och trötthet eller hosta.

Den exakta incidensen av AAF är för närvarande okänd och det finns många kunskapsluckor när det gäller olika aspekter av AAF, t.ex. diagnostiska strategier och behandlingsalternativ. Syftet med denna studie var att systematiskt granska den tillgängliga litteraturen med fallrapporter som rapporterar AAF. Dessa uppgifter kommer att ge en översikt över de demografiska egenskaperna hos AAF, de preoperativa avbildningstekniker som används för att diagnostisera AAF, AAF:s anatomi och orsaker och slutligen ge viss information om de terapeutiska alternativen för AAF och respektive resultat. Dessa uppgifter bör göra det möjligt för kirurgerna att förhindra att detta tillstånd uppstår initialt, samt att behandla det optimalt när det uppstår.

Evidensinhämtning

Vi har systematiskt gått igenom litteratur om AAF-bildning och stängning. Separata sökningar i databaserna Medline (PubMed), EMBASE och Cochrane genomfördes. Följande MESH-rubriker användes: atrium, ventricle, fistula, cardiac, shunts, aortic, aorto-atrial tunnels and coronary cameral fistula. Alla artiklar togs med i analysen oberoende av deras kvalitet eller i vilken tidskrift de publicerats. Strikta kriterier och genomgång av titlar och sammanfattningar användes för att välja ut relevanta artiklar. Alla artiklar och rapporter om bildande och stängning av AAF inkluderades. Rapporter som inte var skrivna på engelska uteslöts, liksom rapporter som inte innehöll en tydlig beskrivning av AAF eller AAF-stängning. Inga randomiserade kontrollerade prövningar eller kliniska studier identifierades. Vi utvärderade de återstående fallrapporterna. Vi identifierade 132 fallrapporter med totalt 136 patienter för vår analys (figur 1). I var och en av dessa rapporter extraherade vi följande information: publiceringsår, antal patienter, ålder, kön, tidigare hjärtkirurgi, tid mellan kirurgi och AAF-bildning, fistelväg, förmodad AAF-orsak, kirurgisk teknik för AAF-stängning, uppföljning och resultat (tabell 1).

Figur 1 Schema över urvalet av studier.

Tabell 1 Förteckning över alla analyserade artiklar
Fullständig tabell

Evidenssammanställning

Demografi

7% av de studerade artiklarna publicerades under perioden från 1960 till 1980. Cirka 70 % av artiklarna publicerades efter 2000 medan cirka 35 % publicerades efter 2010 (figur 2A). De flesta fallrapporter om AAF kom från USA (39 fall) följt av Storbritannien (12 fall). De flesta asiatiska publikationer kom från Indien (11 fall), Japan (12 fall) och Turkiet (12 fall). Av de 136 fall som analyserades hade förekomsten av AAF ett förhållande mellan män och kvinnor på ungefär 2:1. Patienternas ålder i de beskrivna fallrapporterna varierade mellan 5 dagar och 85 år (median 51 år, genomsnitt 46 år) (figur 2B).

Figur 2 Demografiska uppgifter om patientpopulationen med AAF. (A) Antal artiklar som publicerats om AAF i tid, (B) förekomst av AAF per åldersgrupp. AAF, aorto-atriell fistel.

Bildbehandling

I 130 av 136 fall gavs information om användning av preoperativa bildbehandlingstekniker. I majoriteten av de fall där bildbehandling användes föredrogs ekokardiografi (83,1 %) och angiografi (59,6 %) (tabellerna 2 och 3). Av de 113 rapporterade fall där ekokardiografi användes tycktes användningen av transtorakal (23,9 %) och transesofageal (24,8 %) eller en kombination av båda (23,0 %) vara jämnt fördelad, medan det i 28,3 % av fallen inte angavs vilken teknik författarna hade använt (tabell 3).

Tabell 2 Preoperativa diagnostiska tester, antal fall, alla fall (136)
Fullständig tabell

Tabell 3 Preoperativa diagnostiska tester, procentandelar, alla fall (136)
Fullständig tabell

Anatomi

Fistelbildning från den stigande aorta till förmaken förekom oftare i höger förmak (86 av 136 fall) jämfört med vänster förmak (41 av 136 fall), vid ett LA till RA-förhållande av 1:2.1. Hos två patienter hade fistelgången sitt ursprung från den nedåtgående aorta till vänster förmak (DescAo-LA) (1,2). Några mycket sällsynta fall omfattade fistelbildning från den nedåtgående aorta till höger förmak (DescAo-RA) (3), fistelbildning till både vänster och höger förmak (4,5) och fistelbildning mellan den uppstigande aorta, höger förmak samt höger ventrikel (6-8) och fistelbildning mellan den uppstigande aorta, vänster förmak samt vänster ventrikel (9) (figurerna 3,4 och tabell 4).

Figur 3 Typer av AAF. AAF, aorto-atriell fistel.

Figur 4 En schematisk översikt som illustrerar förekomsten av olika typer av AAF. AAF, aorto-atriell fistel.

Tabell 4 Typ av AAF, alla fall (136)
Fullständig tabell

Förklaringar

I majoriteten av fallen (22,8 %) var endokardit orsaken till AAF-bildning. I 71 % av dessa fall förekom även en paravalvulär abscess. Dessutom hade 45,2 % av dessa patienter tidigare opererats med en klaffprotes. Aortaaneurysm (22,1 %), huvudsakligen komplicerat med dissekerade aortaväggar, var den näst vanligaste orsaken. Medfödda orsaker (11,8 %) var också ansvariga för ett antal AAF:er. I denna grupp var 81,2 % av fistelgångarna från aorta till höger förmak, medan endast 18,8 % ledde till vänster förmak. Intressant nog var brösttrauman en relativt sällsynt orsak till AAF, eftersom detta var orsaken i endast 3,7 % av alla rapporterade fall.

I 15,4 % av fallen inträffade fistelbildning sekundärt till hjärtkirurgi. Saphenous vein graft (SVG) aneurysm efter koronar bypass-kirurgi var orsaken till 9,6 % av AAF-bildningarna i de rapporterade fallen. Vidare var i 7,4 % av fallen en tidigare stängning av förmaksseptumdefekt med en anordning ansvarig för AAF (tabell 5).

Tabell 5 Orsaker till AAF, alla fall (136)
Fullständig tabell

Terapi

Som framgår av tabell 6 korrigerades AAF via ett öppet kirurgiskt tillvägagångssätt i 73,5 % av alla fall. I 10,3 % av fallen stängdes fisteln genom ett perkutant ingrepp, medan man i 4,4 % av fallen förespråkade ett konservativt medicinskt tillvägagångssätt (t.ex. diuretika och blodtransfusioner) på grund av den höga kirurgiska risken. I ett fall var patienten planerad för kirurgisk stängning av fisteln, men ekokardiografin visade att fisteln stängdes spontant. I 3,6 % av fallen vägrade patienten korrigerande kirurgi och i 5,1 % av alla fall avled patienten innan operationen kunde genomföras. I 1,5 % av alla fall med AAF utfördes inget förfarande eller medicinskt ingrepp, antingen på grund av en mycket hög operativ risk eller på grund av att fisteln inte hade några hemodynamiska effekter. I 0,7 % av fallen beskrevs inte behandlingen av AAF. I 42 % av de fall där ett kirurgiskt tillvägagångssätt användes stängdes fisteln med suturer. I 20 % av fallen valde man att stänga fisteln med ett plåster, medan man i 4 % av fallen ligerade trakten. Ett kombinerat tillvägagångssätt med suturering och användning av plåster förekom i 5 % av fallen. Stängningstekniken vid korrigerande kirurgi beskrevs inte i 29 % av fallen (tabell 6). När perkutan stängning av fistelkanalen användes var stängning med en Amplatzer-anordning den behandling som valdes (71,4 %), följt av spoleembolisering (14,3 %), täckta stents (7,15 %) och slutligen ballongstängningar (7,15 %) (tabell 6).

Tabell 6 Behandling av AAF, alla fall (136)
Fullständig tabell

Resultat

I 74,3 % av alla studerade fall var fistelreparationen framgångsrik och patienterna överlevde ingreppen. I 14,7 % av fallen överlevde inte patienterna, medan 11,0 % av de rapporterade fallen inte nämnde patientens resultat. I 83 % av alla kirurgiska fall lyckades fistelreparationerna och patienterna överlevde ingreppen. I 85,7 % av alla perkutana fistelkorrigeringar var reparationen framgångsrik och patienterna överlevde ingreppen (tabell 7).

Tabell 7 Utfall av AAF, alla fall (136)
Fullständig tabell

Diskussion

Vi gick systematiskt igenom litteraturen för att hitta rapporter om AAF. Vi identifierade inga rapporter om systematiska register eller kliniska prövningar som undersökte AAF. All vår kunskap om AFF bygger därför för närvarande på fallrapporter. Baserat på de rapporterade fallrapporterna drar vi slutsatsen att:

  • Små AAF kan vara asymtomatiska och kan behandlas konservativt med minskning av hjärtats efterbelastning och användning av diuretika. I dessa fall är det starkt rekommenderat att noga observera patienten över tid och om det kliniska tillståndet försämras bör aktiv stängning av fisteln övervägas.
  • Stora AAF:er kräver omedelbar stängning antingen perkutant eller via ett kirurgiskt tillvägagångssätt. Spontan stängning av en AAF är mycket sällsynt och konservativ behandling måste starkt avrådas i fall med stora fistlar eller om kliniska symtom uppkommer.
  • Och även om fallvolymen är låg, jämfört med kirurgi, har perkutan stängning visat på ett jämförbart resultat.

Det kirurgiska tillvägagångssättet för att stänga fisteln innebär ofta suturering eller användning av ett plåster. Perkutan stängning av AAF har använts allt oftare under de senaste åren. Det finns inga specifika anordningar för transkateterstängning av fistlar, men anordningar som Amplatzer Septal Occluder, som används för att stänga förmaksseptumdefekter, har visat att de kan användas för detta ändamål. Den totala behandlingsframgången är minst 70 % med en dödlighet på cirka 15 %.

Det finns ett antal begränsningar i vår studie, där den största begränsningen är att de rapporterade uppgifterna kom från fallrapporter eller fallserier. Av dessa skäl är det troligt att det finns en viss publiceringsbias eftersom det är mycket troligt att inte alla fall har publicerats. Dessutom är det mindre sannolikt att fall av patienter som behandlades utan framgång rapporteras. Uppgifter från större populationer saknas, vilket innebär att specifika uppgifter om incidens och prevalens för närvarande inte finns. Denna översikt ger oss ett antal insikter om förekomsten och patofysiologin hos AAF, liksom de nuvarande behandlingsalternativen för detta sällsynta, men potentiellt livshotande tillstånd.

Acknowledgements

Ingen.

Fotnot

Intressekonflikter: Författarna har inga intressekonflikter att deklarera.

  1. Nihoyannopoulos P, Sapsford R, Oakley CM. Medfödd fistel mellan aorta och vänster förmak. Br Heart J 1987;57:387-90.
  2. Sarkar AK, Sanjeeva NG, Waghmare NS. Samband mellan medfödd nedåtgående fistel mellan aortan och vänster förmak, aortopulmonalt fönster och förmaksseptumdefekt. Cardiol Young 2014;24:143-4.
  3. Elwatidy AF, Galal AN, Rhydderch D, et al. Aorto-right atrial fistula. Ann Thorac Surg 2003;76:929-31.
  4. Dalla Pozza R, Kozlik-Feldmann R, Le TP, et al. Interventionell stängning av två fistlar efter operation av aortaklaffen. Clin Res Cardiol 2009;98:451-4.
  5. Sabzi F, Heidari A, Faraji R. Ett sällsynt fall av aortisk sinus of valsalva-fistel till flera hjärtkamrar sekundärt till periannulär aortaabscessbildning från underliggande Brucella-endokardit. GMS Hyg Infect Control 2015;10:Doc14.
  6. Moral S, Aboal J, Morales M. Multiple aorto-right cavitary fistula: a rare complication of prosthetic valvular endocarditis in intravenous drug users. Eur J Echocardiogr 2009;10:374-5.
  7. Gunarathne A, Hunt J, Gershlick A. Aorto-right atrial and right ventricular fistulae: a very rare complication of native bicuspid aortic valve endocarditis. Heart 2013;99:1708.
  8. Patel V, Fountain A, Guglin M, et al. Tredimensionell transtorakal ekokardiografi vid identifiering av aorto-höger förmaksfistel och aorto-höger ventrikelfistlar. Echocardiography 2010;27:E105-8.
  9. Hachida M, Koyanagi H, Hanayama N, et al. Framgångsrik rekonstruktion av aorto-vänster förmaksfistel efter byte av aortaklaffen och rotförstoring med Manouguianförfarandet. J Card Surg 1994;9:392-8.