Brodie’s abscess hos en patient, der præsenterer sig med seglcellevasoklusiv krise
Abstract
Brodie’s abscess, der første gang blev beskrevet af Sir Nicholas Brodie i 1832, er en lokaliseret subakut eller kronisk infektion i knoglen, der typisk ses i metafaserne af lange knogler hos børn og unge. Diagnosen kan vise sig at være gådefuld på grund af fraværet af kliniske tegn og symptomer på systemisk sygdom. Vi rapporterer et meget interessant tilfælde af Brodie’s absces maskeret som en vasookklusiv krise hos en 20-årig kvinde med seglcellesygdom og gennemgår litteraturen.
1. Introduktion
Brodie’s abscess er en sjælden form for osteomyelitis. Den indebærer en subakut eller kronisk infektion af knoglen med udvikling af en lokaliseret absces, som regel inden for metafysen af lange knogler. Skinnebenet er den hyppigst involverede knogle, og staphylococcus aureus er den hyppigst identificerede organisme. Diagnosen stilles normalt ved hjælp af radiologisk billeddannelse, da tegn eller symptomer på systemisk sygdom ofte er fraværende. Vi rapporterer et tilfælde af Brodie-absces hos en patient, der præsenterede sig med knoglesmerter, som i første omgang blev tilskrevet en vasoklusiv krise i seglcellecellen.
2. Case Report
En 20-årig kvindelig patient med hæmoglobin-SS seglcellesygdom, osteonekrose i højre hofte med kroniske smerter i højre hofte og astma præsenterede sig med klager over smerter i begge lår i 5 dage. Smerterne begyndte efter skøjteløb, men hun benægtede ethvert direkte traume mod sine lemmer. Ved indlæggelsen var hun febril og takykardi, med et leukocyttal på 25,3 × 109/L og en hæmoglobinværdi på 7,0 g/dL. Der var ingen ømhed ved palpation af hofterne bilateralt og ingen ømhed ved palpation af leddene, men der blev bemærket en uklart defineret hævelse på højre forreste lår, som patienten oplyste var kronisk.
Der blev stillet en initial diagnose af seglcellevasookklusiv smertefuld krise med systemisk inflammatorisk respons syndrom, og der blev foretaget en sepsisudredning. Hun blev sat i gang med analgetika og intravenøs væske og fik også en simpel blodtransfusion. På hospitalsdag (HD) 2 blev det konstateret, at hun havde vedvarende feber og leukocytose, og hun fik derfor intravenøs Levofloxacin som empirisk behandling. På dette tidspunkt syntes hendes smerter i venstre lår at blive værre, med et nyt område med hævelse og varme, men uden ømhed. Der blev foretaget røntgenbilleder af venstre hofte og venstre lår, som viste et heterogent udseende af det proximale venstre femurskaft, som man mente, at det sandsynligvis var sekundært til seglcelleosteodystrofi, infarkt eller infektion.
Patientens blodkulturer, der blev taget ved indlæggelsen, havde ikke vist nogen vækst, og hendes urinkultur var negativ. Hendes røntgenbillede af brystet viste ingen tegn på lungebetændelse. Klinisk så hun imidlertid ikke ud til at få det bedre, idet hun havde vedvarende pyrexi og leukocytose. Hendes C-reaktive proteinniveau var forhøjet til 7,8 mg/dL, hvorfor hendes dosis af Levofloxacin blev øget, og der blev tilsat Vancomycin. På grund af stigende mistanke om osteomyelitis blev der foretaget en MRT af venstre underekstremitet. Den viste 2 områder med lokaliseret væskeansamling: det første var i det proximale venstre lår fortil, i quadricepsmusklen, og målte ca. 1,8 × 2,0 × 4,0 cm. Det andet område var i det proximale venstre lår lateralt mellem quadricepsmusklen og det subkutane væv og målte ca. 2,8 × 3,0 × 10,0 cm. Disse områder havde lav signalintensitet på T1-vægtet billeddannelse og høj signalintensitet på væskefølsomme sekvenser. Der blev konstateret en absces i det venstre proximale lårben, og der var en kommunikationsvej fra abscessen i knoglen til den overliggende muskel og det overliggende subkutane væv (figur 1). De radiologiske fund var i overensstemmelse med en Brodie-abscess.
(a)
(b)
(a)
(b)
(a)
(b)
Orthopædkirurgisk konsultation blev søgt, og patienten gennemgik efterfølgende incision og drænage af abscesserne i venstre lår på operationsstuen. Der blev fundet en stor mængde pus i lårmuskulaturen, som strakte sig ned i knoglen. Der blev også identificeret to defekter i knoglen, hvorfra pus syntes at trænge ud. Området blev debrideret og skyllet, et Jackson Pratt-dræn blev efterladt på stedet, og såret blev lukket. Clindamycin blev tilføjet til hendes antibiotikakur. Postoperativt begyndte leukocytosen langsomt at falde, og patienten blev afebril. Hun blev sat i gang med fysioterapi med henblik på tidlig mobilisering, hvilket hun tolererede godt. Sårkulturer, der blev udtaget under incision og drænageoperationen, viste ingen vækst af organismer. På postoperativ dag (POD) 3 blev drænet fjernet.
Hendes postoperative forløb blev efterfølgende kompliceret af vedvarende feber, der startede på POD 4. Der blev taget højfølsomt C-reaktivt protein (hs-CRP), og det blev konstateret, at det var betydeligt forhøjet med 101,54 mg/L (normalt < 0,5 mg/L). CT-scanning af begge nedre ekstremiteter viste forreste lårabscesser, der involverede flere muskelgrupper i begge nedre ekstremiteter. Hendes antibiotika blev skiftet til Imipenem. Hun blev bragt tilbage til operationsstuen, hvor hun gennemgik incision og drænage af abscesserne i venstre og højre lår. Der blev fundet en rigelig mængde purulent materiale i det forreste blødt væv i højre lår, som kommunikerede med et hul i det proximale lårben. Ved undersøgelse af det venstre lår blev der fundet små mængder pus og et hæmatom omkring lårbenet samt de tidligere identificerede defekter i knoglen. Der blev efterladt Jackson Pratt-dræn i højre og venstre lår. Sårkulturer, der blev udtaget, var igen negative, og der blev ikke set nogen organismer på gramfarve.
Uheldigvis fortsatte hun med at få høj feber, og leukocytosen var vedvarende. Gentagne blodkulturer, urinkulturer og røntgenundersøgelser af brystet var negative. Der blev foretaget en gentagen CT-scanning af de nedre ekstremiteter, som viste resterende abscesser i iliopsoasmusklen og vastus lateralis-musklen i venstre lår og i højre lår. Antibiotika blev skiftet til Vancomycin og Levofloxacin, men blev efterfølgende skiftet til Linezolid og Piperacillin-Tazobactam. Der blev foretaget perkutan ultralydsvejledt drænage af de resterende bilaterale abscesser i låret: Der blev identificeret 3 abscesser i højre lår, og ca. 4,5 mL purulent væske blev drænet; ca. 4,0 mL væske blev suget fra væskeansamlingen i venstre lår. CT-scanning efter proceduren viste minimal resterende abscesvæske. Jackson Pratt-dræner blev holdt in situ og fortsatte med at dræne moderate mængder serosanguineøs væske.
Tre dage efter den perkutane drænage var patienten fortsat afebril, og hendes leukocyttal var konstant faldende. Hun fik foretaget en gentagen CT-scanning af de nedre ekstremiteter, som viste mindre væskeansamling og bløddelssvulst i lårene sammenlignet med tidligere undersøgelser, knogleforandringer, der var i overensstemmelse med seglcelleosteodystrofi, og kronisk osteomyelitis. Hun blev udskrevet til et hospital med langvarig akutpleje for at lette fortsat intravenøs antibiotikabehandling med Vancomycin og Piperacillin-Tazobactam i mindst 6 uger. Hun mødte op til opfølgning på infektionsmedicinsk klinik 3 uger senere og blev noteret for at have det godt uden feberepisoder og med betydeligt nedsatte smerter. Gentagelse af hs-CRP var signifikant lavere på 33,75 mg/L. Hun blev fortsat med antibiotika i det foreslåede forløb.
3. Diskussion
Brodies absces kan defineres som en afgrænset absces i knogle omgivet af en sklerotisk rand af tæt knogle . Det er en sjælden form for subakut osteomyelitis, som første gang blev beskrevet af Sir Benjamin Brodie i 1832. Han havde identificeret 8 tilfælde af osteomyelitis i skinnebenet, hvor infektionen var godt afgrænset, med subakut eller kronisk præsentation (snarere end akut) og uden tegn på systemisk sygdom eller feber . Abscessen er normalt lokaliseret inden for metafysen af de lange knogler, selv om der i nogle tilfælde er rapporteret om diaphyseal involvering. Diaphyseal involvering menes at være mere almindelig hos voksne . Tibia er den hyppigst involverede knogle, men der er også rapporteret om tilfælde, hvor femur, fibula, ulna, radius og talus er involveret. Brodie-abscesser ses oftest hos børn og unge med en gennemsnitsalder på 19,5 år, og der er en lille overvægt af mænd (forholdet mellem mænd og kvinder er 3:2) . Det mest almindeligt identificerede patogen er staphylococcus aureus, selv om der i ca. 25 % af tilfældene ikke identificeres nogen organisme . Andre patogener som Pseudomonas aeruginosa, Klebsiella spp. og Salmonella typhi er blevet rapporteret i litteraturen .
Patienterne kan ankomme med klager over dybe smerter i det berørte område, der varer i uger til måneder uden traumer, og de er typisk feberfrie. Laboratoriefundene omfatter normalt et normalt antal hvide blodlegemer og differentialdiagnoser. Erytrocytsedimentationshastighed og C-reaktivt proteinniveau kan være normalt eller kan være forhøjet i ca. 50 % af tilfældene, hvilket tyder på en aktiv infektion . Diagnosen stilles primært ved hjælp af radiologisk billeddannelse: røntgenbilleder viser et område med central lucency omgivet af en sklerotisk rand . Computertomografi (CT) viser de træk, der ses på røntgenbilleder, men forbedrer visualiseringen af sinusbaner og excentrisk placerede sekvenser, der hjælper med at påvise infektion . Magnetisk resonansbilleddannelse (MRI) viser karakteristiske træk, herunder udtalt randforstærkning, “dobbeltlinje”-tegnet og “penumbra”-tegnet, og afslører læsionens velbeskrevne karakter sammenlignet med den mere omfattende involvering, der ses ved diffus osteomyelitis . SPECT-CT er en hybrid billeddannelsesteknik, som også er blevet anvendt til diagnosticering af Brodie-abscesser . Den integrerer single-photon emissions-computertomografi (SPECT) og rutinemæssig CT, hvilket giver mulighed for direkte fusion af morfologiske og funktionelle oplysninger. Korrelationen mellem funktionel billeddannelse og anatomiske data øger følsomheden og specificiteten i forbindelse med påvisning og lokalisering af en infektiøs proces eller tumor ved at undgå falske positive og tvetydige resultater, som ses med scintigrafi . Brodie’s absces er radiologisk beskrevet som en “geografisk, lytisk læsion med moderat veldefinerede eller veldefinerede kanter og uden bløddelsmasse, matrix, kortikal ødelæggelse eller knogleforstørrelse i de lange knogler” . Histopatologisk analyse af kirurgiske prøver kan også hjælpe med at stille diagnosen .
Behandling af Brodie’s absces omfatter typisk kirurgisk debridement og langvarig antibiotikabehandling, der normalt varer ca. seks uger. Den kirurgiske debridering bør være grundig, med fjernelse af alle nekrotiske, ikke-levedygtige knogler og eventuelt inficeret granulationsvæv for at forhindre reinfektion . Debridement giver også prøver, der kan hjælpe med at identificere det sygdomsfremkaldende patogen. Antibiotikavalget bør styres af dyrkningsdata, hvis disse foreligger. Knogletransplantation bør overvejes for patienter med læsioner større end 3 cm eller for patienter, der anses for at være i risiko for frakturer.
Vores tilfælde er unikt på grund af den forvirrende vasoklusive sygelcellekrise, som vores patient præsenterede, og som kunne forklare hendes smerter. Nogle patienter med seglcellesygdom rapporterer også kroniske baseline håndterbare smerter i lemmerne, selv når de ikke er i en akut krise. Hendes smerter i lårene blev i første omgang tilskrevet vasoocclusiv krise, og diagnosen Brodie-absces blev først stillet, efter at der blev foretaget magnetisk resonansbilleddannelse af hendes underekstremiteter på grund af vedvarende feber. Så vidt vi ved, er der kun blevet rapporteret om et enkelt tidligere tilfælde af Brodie-abscess maskeret som en vasookklusiv krise med seglcellekræft. Patienten blev diagnosticeret via SPECT-CT-billeddannelse og behandlet med kirurgisk debridement og IV-antibiotika . Brodie’s abscess bør derfor overvejes i differentialdiagnosen for en patient med seglcellesygdom, der præsenterer sig med vasookklusiv smertekrise.
4. Konklusion
Brodie’s abscess er en sjælden subakut osteomyelitis, der kan være hvilende i præsentationen, uden feber eller tegn på systemisk infektion. Klinisk mistanke er derfor nødvendig for at stille diagnosen. Diagnosen stilles normalt ved hjælp af radiologisk billeddannelse, og tilstanden behandles med kirurgisk debridement og antibiotika. Brodies absces bør overvejes i differentialdiagnosen hos en seglcellepatient, der klager over subakutte knoglesmerter.
Interessekonflikter
Forfatterne angiver ingen interessekonflikter og har ikke modtaget nogen betaling i forbindelse med udarbejdelsen af denne artikel eller i forbindelse med gennemførelsen af undersøgelsen.