Brodies abscess hos en patient med sicklecellskris
Abstract
Brodies abscess beskrevs för första gången av Sir Nicholas Brodie 1832 och är en lokaliserad subakut eller kronisk infektion i benet, som vanligen ses i metafaserna på långa ben hos barn och ungdomar. Diagnosen kan visa sig vara gåtfull på grund av avsaknaden av kliniska tecken och symtom på systemisk sjukdom. Vi rapporterar ett mycket intressant fall av Brodies abscess maskerad som sickle cell vasoocclusive crisis hos en 20-årig kvinna med sickle cells sjukdom och går igenom litteraturen.
1. Introduktion
Brodies abscess är en sällsynt form av osteomyelit. Den innebär en subakut eller kronisk infektion i benet med utveckling av en lokaliserad abscess, vanligen inom metafysen på långa ben. Skenbenet är det vanligaste benet som är involverat och staphylococcus aureus är den vanligaste identifierade organismen. Diagnosen ställs vanligen med hjälp av radiologisk avbildning eftersom tecken eller symtom på systemisk sjukdom ofta saknas. Vi rapporterar ett fall av Brodies abscess hos en patient som presenterade sig med bensmärta som initialt tillskrevs en vasookclusiv kris vid sicklecellanemi.
2. Fallbeskrivning
En 20-årig kvinnlig patient med hemoglobin-SS-sicklecellanemi, osteonekros i högra höften med kronisk smärta i högra höften och astma presenterade sig och klagade på smärta i båda låren i fem dagar. Smärtan började efter skridskoåkning men hon nekade till direkt trauma mot lemmarna. Vid presentationen var hon febril och takykardi, med ett leukocytantal på 25,3 × 109/L och ett hemoglobin på 7,0 g/dL. Det fanns ingen ömhet vid palpation av höfterna bilateralt och ingen ömhet vid palpation av lederna, men en dåligt definierad svullnad på höger främre lår noterades som patienten rapporterade var kronisk.
Den initiala diagnosen sicklecellig vasoocklusiv smärtsam kris med systemiskt inflammatoriskt responssyndrom ställdes, och en sepsisutredning gjordes. Hon började få analgetika och intravenös vätska och fick även en enkel blodtransfusion. På sjukhusdag (HD) 2 noterades att hon hade ihållande feber och leukocytos och därför började hon få intravenöst Levofloxacin empiriskt. Vid den tidpunkten verkade hennes smärta i vänster lår förvärras, med ett nytt område med svullnad och värme men ingen ömhet. Röntgenbilder av vänster höft och vänster lår gjordes, vilket visade ett heterogent utseende på proximala vänstra lårbensskaftet, vilket ansågs vara sannolikt sekundärt till sicklecellosteodystrofi, infarkt eller infektion.
Patientens blododlingar som togs fram vid intagningen hade inte visat någon tillväxt och hennes urinkultur var negativ. Hennes lungröntgen visade inga tecken på lunginflammation. Kliniskt verkade hon dock inte förbättras, med ihållande pyrexi och leukocytos. Hennes C-reaktiva proteinnivåer var förhöjda till 7,8 mg/dL, varför hennes dos av Levofloxacin ökades och Vancomycin tillsattes. På grund av ökad misstanke om osteomyelit gjordes en MRT av vänster nedre extremitet. Den visade två områden med lokaliserad vätskeansamling: det första fanns i det proximala vänstra låret framifrån, i quadricepsmuskeln, och mätte cirka 1,8 × 2,0 × 4,0 cm. Det andra var i proximala vänstra låret lateralt, mellan quadricepsmuskeln och subkutan vävnad, och mätte cirka 2,8 × 3,0 × 10,0 cm. Dessa områden hade låg signalintensitet vid T1-viktad avbildning och hög signalintensitet vid vätskekänsliga sekvenser. En abscess noterades i det vänstra proximala lårbenet, med ett kommunikationsstråk som sträckte sig från abscessen i benet till den överliggande muskeln och den subkutana vävnaden (figur 1). De radiologiska fynden överensstämde med en Brodie-abscess.
(a)
(b)
(a)
(b)
Orthopedisk konsultation söktes och patienten genomgick därefter incision och dränering av abscesserna i vänster lår på operationssalen. En stor mängd pus hittades i lårmuskulaturen som sträckte sig ner i benet. Två defekter identifierades också i benet där det verkade som om puset trängde ut från. Området avbriderades och spolades, ett Jackson Pratt-drain lämnades på plats och såret stängdes. Clindamycin lades till hennes antibiotikakur. Postoperativt började leukocytosen sakta sjunka och patienten blev afebril. Hon började med sjukgymnastik för tidig mobilisering, vilket hon tolererade väl. Sårkulturer som togs fram under snitt- och dräneringskirurgin visade ingen tillväxt av organismer. På postoperativ dag (POD) 3 avlägsnades dränaget.
Hennes postoperativa förlopp komplicerades därefter av ihållande feber som började på POD 4. Högkänsligt C-reaktivt protein (hs-CRP) togs fram och noterades vara signifikant förhöjt med 101,54 mg/L (normal < 0,5 mg/L). CT-scanning av bilaterala nedre extremiteter visade abscesser i främre låret som involverade flera muskelgrupper i båda nedre extremiteterna. Hennes antibiotika byttes till Imipenem. Hon fördes tillbaka till operationssalen där hon genomgick incision och dränering av vänster och höger lårabscesser. En riklig mängd purulent material hittades i den främre mjukvävnaden i höger lår, som kommunicerade med ett hål i det proximala lårbenet. Vid undersökning av det vänstra låret upptäcktes små mängder pus och ett hematom runt lårbenet samt de tidigare identifierade defekterna i benet. Jackson Pratt-dränage fanns kvar i höger och vänster lår. Sårodlingar som togs fram var återigen negativa och inga organismer sågs på gramfärgning.
Tyvärr fortsatte hon att få hög feber och leukocytos kvarstod. Upprepade blododlingar, urinodlingar och lungröntgen var negativa. En upprepad datortomografi av nedre extremiteterna gjordes och visade kvarvarande abscess i iliopsoasmuskeln och vastus lateralis-muskeln i vänster lår och i höger lår. Antibiotika byttes till Vancomycin och Levofloxacin men byttes sedan senare till Linezolid och Piperacillin-Tazobactam. Perkutan ultraljudsstyrd dränering av de kvarvarande bilaterala lårabscesserna genomfördes: Tre abscesser i höger lår identifierades och cirka 4,5 ml purulent vätska dränerades; cirka 4,0 ml vätska aspirerades från vätskeansamlingen i vänster lår. CT-scanning efter ingreppet visade minimal kvarvarande abscessvätska. Jackson Pratt-dräneringarna behölls på plats och fortsatte att dränera måttliga mängder serosanguineös vätska.
Tre dagar efter det perkutana dränaget förblev patienten afebril och hennes leukocytantal hade en konsekvent nedåtgående trend. Hon fick en upprepad datortomografi av de nedre extremiteterna, som visade minskad vätskeansamling och mjukdelssvullnad i låren jämfört med tidigare undersökningar, benförändringar som stämmer överens med sicklecellosteodystrofi och kronisk osteomyelit. Hon skrevs ut till ett sjukhus för långvarig akutvård för att underlätta fortsatt intravenös antibiotikabehandling med Vancomycin och Piperacillin-Tazobactam i minst 6 veckor. Hon presenterade sig för uppföljning på infektionskliniken 3 veckor senare och noterades må bra utan feberepisoder och med betydligt minskad smärta. Upprepad hs-CRP var signifikant lägre på 33,75 mg/L. Hon fortsatte med antibiotika för den föreslagna kursen.
3. Diskussion
Brodies abscess kan definieras som en begränsad abscess i benet omgiven av en sklerotisk kant av tätt ben . Det är en sällsynt form av subakut osteomyelit som först beskrevs av Sir Benjamin Brodie 1832. Han hade identifierat 8 fall av osteomyelit i skenbenet där infektionen var väl avgränsad, subakut eller kronisk (snarare än akut) och utan tecken på systemisk sjukdom eller feber . Abscessen är vanligen lokaliserad inom metafysen på långa ben även om diaphysär involvering har rapporterats i vissa fall. Diaphysär involvering tros vara vanligare hos vuxna . Skenbenet är det vanligaste benet, men fall där femur, fibula, ulna, radius och talus är inblandade har också rapporterats. Brodies abscesser ses oftast hos barn och ungdomar med en genomsnittsålder på 19,5 år och det finns en liten övervikt av män (förhållandet mellan män och kvinnor är 3:2). Den vanligaste patogenen är Staphylococcus aureus, men i cirka 25 % av fallen identifieras ingen organism. Andra patogener som Pseudomonas aeruginosa, Klebsiella spp. och Salmonella typhi har rapporterats i litteraturen.
Patienterna kan komma med klagomål på djup smärta i det drabbade området som varar i veckor till månader i avsaknad av trauma och är vanligtvis afebrila. Laboratoriefynden omfattar vanligtvis ett normalt antal vita blodkroppar och en normal differentialräkning. Erytrocytsedimentationshastighet och C-reaktivt protein kan vara normala eller förhöjda i cirka 50 % av fallen, vilket tyder på en aktiv infektion . Diagnosen ställs i första hand med hjälp av röntgenbilder: På röntgenbilder kan man se ett område med central lucency som är omgivet av en sklerotisk kant. Datortomografi (CT) visar egenskaper som ses på vanlig röntgen men förbättrar visualiseringen av bihålor och excentriskt placerade sequestra som hjälper till att upptäcka infektion . Magnetisk resonanstomografi (MRI) visar karakteristiska drag, bland annat uttalad randförstärkning, ”dubbel linje”-tecken och ”penumbra”-tecken, och avslöjar den väl avgränsade karaktären hos lesionen jämfört med den mer omfattande inblandning som ses vid diffus osteomyelit . SPECT-CT är en hybridbildteknik som också har använts för att diagnostisera Brodies abscess . Den integrerar single-photon emission computed tomography (SPECT) och rutin-CT, vilket möjliggör en direkt sammanslagning av morfologisk och funktionell information. Korrelationen mellan funktionell avbildning och anatomiska data ökar känsligheten och specificiteten när det gäller att upptäcka och lokalisera en infektiös process eller tumör genom att man undviker falskt positiva och tvetydiga resultat som ses med scintigrafi . Brodies abscess har radiologiskt beskrivits som en ”geografisk, lytisk lesion med måttligt väldefinierade eller väldefinierade kanter och utan mjukvävnadsmassa, matris, kortikal förstörelse eller benförstoring som uppträder i de långa benen” . Histopatologisk analys av kirurgiska prover kan också hjälpa till med diagnosen .
Behandling av Brodies abscess innebär vanligtvis kirurgisk debridering och långvarig antibiotikabehandling, som vanligen varar i ungefär sex veckor. Den kirurgiska debrideringen bör vara grundlig, med avlägsnande av alla nekrotiska, icke livskraftiga ben och all infekterad granulationsvävnad för att förhindra återinfektion . Genom avbristning kan man också få fram prover som kan hjälpa till att identifiera den orsakande patogenen. Valet av antibiotika bör styras av odlingsdata om sådana finns tillgängliga. Bengreppet bör övervägas för patienter med lesioner som är större än 3 cm eller för patienter som anses löpa risk för frakturer.
Vårt fall är unikt på grund av den förvirrande vasoocklusiva sicklecellskrisen som vår patient hade och som skulle kunna förklara hennes smärta. Vissa patienter med sicklecellsjukdom rapporterar också kronisk smärta i extremiteterna som kan hanteras med utgångspunkt i baslinjen, även när de inte befinner sig i en akut kris. Hennes lårsmärta tillskrevs till en början en vasooklusiv kris och diagnosen Brodie-abscess ställdes först efter att magnetresonanstomografi av hennes nedre extremiteter tagits på grund av ihållande feber. Såvitt vi vet har endast ett tidigare fall av Brodies abscess som maskerats som vasookclusiv kris på grund av sicklecellanemi rapporterats. Patienten diagnostiserades med hjälp av SPECT-CT-bilder och behandlades med kirurgisk debridering och intravenös antibiotika. Brodies abscess bör därför övervägas i differentialdiagnosen för en patient med sicklecellsjukdom som presenterar vasookclusiv smärtkris.
4. Slutsats
Broddies abscess är en sällsynt subakut osteomyelit som kan vara vilsam i presentationen, utan feber eller tecken på systemisk infektion. Klinisk misstanke är därför nödvändig för att ställa diagnosen. Diagnosen ställs vanligen med hjälp av radiologisk avbildning och tillståndet behandlas med kirurgisk debridering och antibiotika. Brodies abscess bör övervägas i differentialdiagnosen hos en sicklecellspatient som klagar över subakut bensmärta.
Interessentkonflikter
Författarna uppger att de inte har några intressekonflikter och att de inte har erhållit någon betalning i samband med utarbetandet av denna artikel eller i samband med genomförandet av studien.